An Unusual Cause of Hypoxemia after Orthopedic Surgery on an Elderly Patient.

Introdução

Várias doenças podem causar hipoxemia pós-operatória, especialmente em pacientes idosos. Entretanto, um novo shunt cardíaco é uma complicação muito rara e inesperada nesse cenário. Este estudo relata um caso de hipoxemia refratária após cirurgia ortopédica devido a um shunt da direita para a esquerda via um forame oval patente (FOP).

Relato de caso

Um paciente do sexo masculino de 71 anos foi submetido a cirurgia eletiva para artroplastia do quadril esquerdo, com anestesia locorregional. Seu histórico médico incluía obesidade, hipertensão, diabetes mellitus e um acidente vascular cerebral. Ele não tinha histórico de doença cardiopulmonar.

O primeiro dia do pós-operatório foi complicado por obstrução intestinal ( Figura 1 ). A alimentação foi reiniciada quatro dias depois, mas a distensão abdominal e a redução dos movimentos peristálticos persistiram. No 15º dia de pós-operatório, o paciente apresentou hipoxemia refratária grave, com uma saturação de O2 (O2sat) de 75%, chegando apenas a 86% com oxigenoterapia de alto fluxo (FiO2 90-100%). Apesar disso, o paciente estava calmo, sem apresentar sinais de desconforto respiratório. A pressão arterial era 110/75 mmHg, a frequência cardíaca era 76 bpm e a temperatura era 36 ºC. A auscultação cardíaca e a pulmonar estavam normais. Não havia distensão venosa jugular, edema periférico ou cianose.

Figura 1

Radiografia abdominal demonstrando distensão abdominal.

A gasometria arterial confirmou hipoxemia grave, com uma pO2 de 38 mmHg em FiO2 de 28%, chegando apenas a 49 mmHg em FiO2 100%. O hemograma estava normal, exceto pelo alto nível de dímeros-D (1608 ng/mL). O eletrocardiograma e o ecocardiograma à beira do leito estavam normais. O paciente foi submetido a uma angiotomografia computadorizada arterial de tórax que não revelou sinais de embolia pulmonar ou doença pulmonar parenquimatosa significativa. Nos dias seguintes, a O2sat foi mantida em 85-89% apesar da cânula nasal de alto fluxo de oxigênio, independentemente de o paciente estar em pé, em posição supina ou em decúbito lateral esquerdo.

Foi realizada uma cintilografia de ventilação e perfusão pulmonar (V/Q), demonstrando a ausência de desequilíbrio V/Q, mas revelando captação do marcador pelo cérebro e pelo rim, sugerindo shunt D-E ( Figura 2A ). O ecocardiograma transesofágico (ETE) revelou um aneurisma do septo interatrial e um FOP com um grande shunt D-E em repouso, visível por Doppler colorido e injeção de solução salina agitada ( Figura 2B ). Nas análises de imagens de tomografia computadorizada (TC), verificou-se que a distensão intestinal havia causado a elevação do hemidiafragma esquerdo, alterando o eixo da veia cava inferior supra-hepática e a posição do coração (e, consequentemente, a posição do septo interatrial) horizontalmente ( Figura 2C ). Em imagem de contraste, observou-se a opacificação inicial das câmaras cardíacas esquerdas.

Figura 2

Painel A: Cintilografia de V/Q demonstrando captação, pelo cérebro e pelo rim, de macroagregado de albumina 99m Tc; Painel B: ETE demonstrando um aneurisma do septo interatrial e FOP, com um grande shunt D-E em repouso, visível por Doppler colorido e injeção de solução salina agitada; Painel C: Imagens de TC demonstrando a elevação do hemidiafragma esquerdo* alterando o eixo da veia cava inferior supra-hepática* e a posição do coração* horizontalmente.

No 32º dia do pós-operatório, o paciente foi submetido a cateterismo do coração direito. A pressão arterial pulmonar (PAP) estava normal (sistólica: 34 mmHg; diastólica: 9 mmHg; média: 20 mmHg). Foi realizado um teste de oclusão inflando-se um balão dilatador pelo FOP ( Figura 3A ) – a O2sat sistêmica aumentou de 77% para 95% e a pO2 arterial aumentou de 41 para 70 mmHg com ar ambiente, mantendo um PAP normal ( Tabela 1 ). A oclusão foi realizada com um dispositivo oclusivo Amplatzer® ASD de 14 mm ( Figura 3B ). No ETE de acompanhamento, não foi observado vazamento residual. Posteriormente o paciente recebeu alta em terapia antiplaquetária dupla, com uma O2sat de 98% em ar ambiente. O tratamento com clopidogrel foi interrompido um mês após o procedimento. Ele permaneceu assintomático no acompanhamento de um ano.

Figura 3

Painel A: Teste de oclusão do FOP realizado por balão dilatador no FOP; Painel B: Colocação de um dispositivo oclusivo Amplatzer® ASD de 14 mm.

Tabela 1

Gasometria realizada durante cateterismo do coração direito

	Antes da oclusão do balão		Após a oclusão do balão
	Artéria pulmonar	Artéria radial	Artéria pulmonar	Artéria radial
pH	7,46	7,47	7,41	7,41
pCO 2 (mmHg)	30	26	32	29
pO 2 (mmHg)	25	41	32	70
O 2 sat (%)	52	83	65	95
HCO 3- (mmol/L)	21	19	20	20

Discussão

Estima-se que a prevalência de FOP na população em geral seja de ~25%.[1] Na maioria dos casos, o shunt interatrial é hemodinamicamente insignificante. Entretanto, em circunstâncias raras, um shunt D-E através de um FOP pode causar desoxigenação arterial clinicamente significativa misturando sangue venoso e arterial. Esses pacientes geralmente apresentam síndrome de platipneia-ortodeoxia, uma doença rara caracterizada por dispneia e desoxigenação arterial induzida pela posição em pé e geralmente aliviada quando o paciente assume a posição supino.[2]

A ocorrência de shunt interatrial D-E geralmente está associada à hipertensão pulmonar espontânea ou induzida. A ocorrência desse shunt com pressão arterial pulmonar normal é muito rara, mas já foi descrita em relatos de casos anteriores. Isso ocorre com o fluxo sanguíneo preferencial passando da veia cava inferior para o átrio esquerdo, através do FOP, mesmo na ausência de um gradiente de pressão interartrial. Uma válvula de Eustáquio proeminente e uma alteração na anatomia da câmara direita podem ser fatores que contribuem para isso. Essa síndrome foi descrita em pacientes com problemas mecânicos que causam deformidade atrial ou do septo, como a cifoescoliose,[3] doença pulmonar restritiva, pneumonectomia prévia,[4] efusão pleural,[5] paralisia e ascensão diafragmática,[6] aneurisma da aorta ascendente[3] ou pós-toracotomia.[7] Nesses casos, a relação anatômica entre o septo atrial e a veia cava inferior foi alterada, facilitando o redirecionamento do fluxo de sangue dessaturado através do FOP.

O histórico de sintomas pode ser curto e pode haver um aparecimento agudo, com piora rápida em alguns dias. Propriamente dito, o diagnóstico de uma síndrome de desoxigenação arterial geralmente é um diagnóstico “por exclusão”.[2] Causas comuns de hipoxemia aguda, tais como pneumonia, insuficiência cardíaca aguda, embolia pulmonar ou outra doença pulmonar estrutural, devem ser excluídas primeiramente. No caso desse estudo, o ecocardiograma transtorácico não havia conseguido realizar o diagnóstico. A primeira dica veio da cintilografia pulmonar de V/Q solicitada para excluir a embolia pulmonar ou outros desequilíbrios de V/Q, que revelou captação do marcador pelo cérebro e pelo rim, um achado que é diagnóstico de shunt D-E.[8] O ETE confirmou o shunt D-E pela passagem do fluxo sanguíneo da veia cava inferior para o FOP. A análise das imagens de TC revelou que a distensão abdominal devido à obstrução intestinal pós-operatória tinha causado a elevação do diafragma e a deformação cardíaca, que, neste caso, foram responsáveis pelo fluxo sanguíneo. Depois de uma extensa revisão da literatura, identificou-se que este é o primeiro caso relatado de síndrome de desoxigenação arterial devido ao FOP nessas circunstâncias. Outra característica exclusiva deste caso foi a grave hipoxemia em posição supina, ao contrário do alívio típico da desoxigenação em posição supina de pacientes com síndrome de platipneia-ortodeoxia. Isso sugere que a deformação anatômica que leva ao fluxo sanguíneo não dependia da posição corporal.

Uma possível limitação da documentação deste caso foi a não realização de uma gasometria completa em posições corporais diferentes. Isso aconteceu pelo fato de a hipoxemia grave já ter sido documentada em decúbito sem mudança significativa na oximetria de pulso em posição sentada ou em pé, e, portanto pareceu ser clinicamente desnecessário realizar mais punções da artéria radial no momento.

Conclusão

O presente caso ilustra o diagnóstico e o tratamento bem-sucedido de uma causa rara de hipoxemia e destaca os mecanismos causadores de fluxo cardíaco anormal e oxigenação deficiente com shunts D-E, que, em casos raros, podem ocorrer apesar das pressões normais nas câmaras.

Introduction

Various conditions can cause post-operative hypoxemia, especially in elderly patients. However, a new symptomatic cardiac shunt is a very rare and unexpected complication in this setting. This study presents a case of refractory hypoxemia after orthopedic surgery due to right-to-left (R-L) shunt via a patent foramen ovale (PFO).

Case Report

A 71-year-old male underwent elective left hip replacement surgery, under loco-regional anesthesia. His medical history included obesity, hypertension, diabetes mellitus, and a stroke. He had no history of cardiopulmonary disease.

The first postoperative day was complicated by ileus ( Figure 1 ). Diet was restarted four days later, but abdominal distention and reduced bowel movements persisted. On postoperative day 15, the patient presented severe refractory hypoxemia, with an O2saturation (O2sat) of 75%, improving only to 86% on high-flow oxygen therapy (FiO290-100%). Despite this, he was calm, showing no signs of respiratory distress. Blood pressure was 110/75 mmHg, heart rate was 76 bpm, and temperature was 36ºC. Cardiac and pulmonary auscultation were normal. There was no jugular venous distension, peripheral edema, or cyanosis.

Figure 1

Abdominal radiography demonstrating bowel distention.

Arterial blood gas analysis confirmed severe hypoxemia, with a pO2of 38 mmHg on FiO2of 28%, improving only to 49 mmHg on FiO2100%. Blood analysis was unremarkable, except for elevated d-dimers (1608 ng/mL). Electrocardiogram and bedside echocardiogram were normal. The patient underwent chest computed tomography (CT) angiography, which showed no signs of pulmonary embolism or significant parenchymal lung disease. The following days, he maintained an O2sat of 85-89%, despite high-flow oxygen nasal cannula, regardless of upright, supine, or left lateral decubitus body position.

A ventilation/perfusion (VQ) lung scan was performed, demonstrating the absence of VQ imbalance, but revealing a brain and kidney uptake of tracer, suggesting an R-L shunt ( Figure 2A ). Transoesophageal echocardiography (TOE) revealed an interatrial septal aneurysm and a PFO with a large resting R-L shunt visible by color Doppler and agitated saline injection ( Figure 2B ). Upon review of CT images, bowel distention was verified to have caused left hemidiaphragm elevation, changing the supra-hepatic inferior vena cava axis and heart position (and, consequently, the interatrial septal position) horizontally. ( Figure 2C ) On contrast imaging, early opacification of the left cardiac chambers was noted.

Figure 2

Panel A: V/Q scan demonstrating brain and kidney uptake of 99mTc-macroaggregated albumin; Panel B: TOE demonstrating PFO and interatrial septal aneurysm, with a large resting R-L shunt visible by color Doppler and agitated saline injection; Panel C: CT imaging demonstrating left hemidiaphragm elevation*, changing the supra-hepatic inferior vena cava axis* and the heart position* horizontally.

On postoperative day 32 the patient underwent right heart catheterization. Pulmonary artery pressures (PAP) were normal (systolic: 34mmHg; diastolic: 9mmHg; mean: 20mmHg). An occlusion test was performed by inflating a sizing balloon on the PFO ( Figure 3A ) - systemic O2sat increased from 77% to 95%, and arterial pO2increased from 41 to 70 mmHg in room air, while maintaining a normal PAP ( Table 1 ). Closure was performed with a 14 mm Amplatzer® ASD occluder device ( Figure 3B ). On follow-up TOE, no residual leak was noted. The patient was later discharged on dual antiplatelet therapy, with an O2sat of 98% in room air. Clopidogrel was stopped 1 month after the procedure. He remains asymptomatic at 1-year follow-up.

Figure 3

Panel A: PFO occlusion test performed by inflating sizing balloon on the PFO; Panel B: Deployment of a 14 mm Amplatzer® ASD occluder device.

Table 1

Blood gas analysis during right heart catheterization

	Before balloon occlusion		After balloon occlusion
	Pulmonary artery	Radial artery	Pulmonary artery	Radial artery
pH	7.46	7.47	7.41	7.41
pCO 2 (mmHg)	30	26	32	29
pO 2 (mmHg)	25	41	32	70
O 2 sat (%)	52	83	65	95
HCO 3- (mmol/L)	21	19	20	20

Discussion

The prevalence of PFO in the general population is estimated to be ~25%.[1] In most cases, the interatrial shunt is hemodynamically trivial. However, in rare circumstances, a R-L shunt through a PFO may cause clinically significant arterial deoxygenation by mixing venous and arterial blood. These patients usually present a platypnea-orthodeoxia syndrome, a rare condition characterized by dyspnea and arterial deoxygenation induced by an upright position and typically relieved by lying supine.[2]

The occurrence of R-L interatrial shunting is usually associated with spontaneous or induced pulmonary hypertension. The occurrence of this shunt with normal pulmonary artery pressure is very uncommon, but has been described in previous case reports. This occurs by preferential blood flow streaming from the inferior vena cava into the left atrium, through the PFO, even in the absence of an interatrial pressure gradient. A prominent Eustachian valve and right chamber anatomy modification can act as contributing factors. Such a syndrome has been described in patients with mechanical conditions, causing atrial or septal deformity, such as kyphoscoliosis,[3] restrictive lung disease, previous pneumonectomy,[4] pleural effusion,[5] diaphragmatic paralysis and ascension,[6] ascending aorta aneurysm,[3] or post-thoracotomy.[7] In these cases, the anatomic relationship between the atrial septum and the inferior vena cava was changed, facilitating desaturated blood flow redirection through the PFO.

The history of symptoms can be short and may have an acute onset with rapid worsening within a few days. As such, the diagnosis of an arterial deoxygenation syndrome is usually a “rule-out” diagnosis.[2] Common causes of acute hypoxemia must be first excluded, such as pneumonia, acute heart failure, pulmonary embolism, or other structural lung disease. In our case, transthoracic echocardiography had missed the diagnosis. The first hint came from the VQ lung scan, requested to rule out pulmonary embolism or other VQ imbalances, which revealed kidney and brain uptake of tracer, a finding that is diagnostic of a R-L shunt.[8] TOE confirmed the R-L shunt through the streaming of blood flow from the inferior vena cava to the PFO. Upon review of CT images, we found that the abdominal distention due to postoperative ileus had caused diaphragm elevation and cardiac deformation, which in this case was responsible for the blood streaming. After an extensive review of the literature, we found that this is the first reported case of an arterial deoxygenation syndrome due to PFO under these circumstances. Another unique feature of this case was the severe hypoxemia while lying supine, as opposed to the typical relief of deoxygenation in the supine position of patients with platypnea-orthodeoxia syndrome. This suggests that the anatomic deformation leading to blood streaming was independent of the body position.

A potential limitation of the documentation of this case was that a thorough blood gas analysis in different body positions was not performed. This was due to the fact that severe hypoxemia had already been documented in decubitus, with no significant change in pulse oximetry in the sitting or standing position, so additional radial puncture seemed clinically futile at the time.

Conclusion

The present case illustrates the diagnosis and successful treatment of a rare cause of hypoxemia and highlights the mechanisms causing abnormal cardiac flow and impaired oxygenation with cardiac R-L shunts, which in rare cases can occur despite normal chamber pressures.