Ruptured ileocolic artery pseudoaneurysm: case report.

Visceral artery aneurysms (VAAs) and visceral artery pseudoaneurysms (VAPAs) are rare conditions and are potentially lethal when they rupture. They are usually found as incidental findings on computed tomography (CT) scans of asymptomatic patients. Although conventional open surgery is currently considered the gold standard treatment, the endovascular approach has gained prominence as a minimally invasive procedure with lower surgical risk. In this approach, use of coil embolization in saccular VAAs and VAPAs and implantation of flow-modulating stents constitute alternative treatments for fusiform aneurysms. We present the case of a 51-year-old female patient complaining of acute abdominal pain, tachycardia, and hypotension, with evidence of abdominal bleeding on CT angiography, who was diagnosed with a ruptured ileocolic artery (ICA) pseudoaneurysm. She underwent early endovascular treatment for ICA embolization, which was successful and achieved clinical improvement. Copyright

INTRODUCTION

Visceral artery aneurysms (VAAs) and visceral artery pseudoaneurysms (VAPAs) are rare, with incidence in the range of 0.01 to 0.2%.1 Technical developments in imaging exams for detecting intra-abdominal diseases, such as abdominal computed tomography angiography (angio-CT) and Doppler ultrasound (USD),2,3 and the increased frequency of manipulation of the biliary tract have led to increases in prevalence rates and incidental findings of aneurysms. While VAAs are primarily caused by hypertension, atherosclerosis, dysplasia, and connective tissue diseases, VAPAs are associated with traumas, iatrogenic injuries, and inflammation or infection.4 The splenic artery is the most often involved in aneurysms and pseudoaneurysms, followed by the hepatic artery, celiac trunk, and inferior mesenteric artery.5

Compared with true aneurysms, VAPAs more frequently involve the gastroduodenal and superior mesenteric arteries (SMA) and ruptured pseudoaneurysms of the SMA are associated with a 37% mortality rate.6

Aneurysms and pseudoaneurysms of the ileocolic arteries (ICA) are rare and generally asymptomatic, but when symptomatic they are associated with signs of rupture such as abdominal pains, lower intestinal bleeding, and intra-abdominal hemorrhage, or signs of hypovolemic shock.7 Conventional surgery is considered the gold standard treatment, but endovascular treatment (ET) is gaining acceptance, particularly for management of patients at high risk from surgery.8,9

We present the case of a female patient diagnosed with a ruptured VAPA of the ICA who underwent successful ET. We highlight the importance of knowledge of this condition, which, while rare and potentially fatal, can also have a favorable outcome if diagnosed and treated early.

This study was approved by the Research Ethics Committee at our institution (CAAE: 50239621.8.0000.5415, consolidated opinion number: 4.919.534).

DESCRIPTION OF THE CASE

The patient was a 51-year-old female admitted via emergency because of intense upper abdominal pains with onset 2 days previously, progressive worsening, hour by hour, and no response to analgesics. At admission, her general condition was regular, with cutaneous-mucosal pallor, cold skin, blood pressure of 125 x 59 mmHg, heart rate of 116 bpm, respiratory rate of 17 breaths/min, and body temperature of 36.1º. On physical examination, her abdomen was flat, with mild pain on deep palpation of the superior region, no masses, and no pain on decompression. Abdominal angio-CT was ordered, showing a large intraperitoneal hematoma in the mesogastric region measuring approximately 800 cm3 and presence of a moderate volume of free liquid in the abdominal cavity. The SMA was patent and a fusiform dilatation of the ICA was visible, with irregular outlines and contrast leakage to the right throughout its course (Figures 11B). The patient reported no history of prior disease and no continuous medication usage, but said she had undergone videolaparoscopic cholecystectomy several years previously.

Figure 1

Abdominal angiotomography showing: (A) superior mesenteric artery with fusiform dilatation of the ileocolic artery, which has irregular borders and contrast leakage; (B) large intraperitoneal mesenteric hematoma and presence of free liquid in the abdominal cavity.

The patient was transferred to the catheterization laboratory and underwent arteriography, using the Seldinger technique to fit a 5Fr Performa® hemostasis valve (Merit Medical Systems, Inc., Utah, United States) and position a Cobra Performa® catheter (Merit Medical Systems, Inc., Utah, United States), followed by injection of contrast, which showed the dilatation and contrast leakage from the ICA (Figures 22B). Selective catheterization of the ICA was performed with a Progreat microcatheter (Terumo Corporation, Tokyo, Japan) and the decision was taken to embolize this artery by releasing Axium Prime™ 2.5 x 6 cm microcoils (Medtronic, Dublin, Ireland) into the area at the termination of the dilatation and Axium™ 2.5 x 8 cm microcoils (Medtronic, Dublin, Ireland) to seal the outflow, followed by release of Nester® embolization coils (Cook Medical Inc., Indiana, United States) into the contrast leakage area (five 14 x 20 mm coils and two 14 x 18 mm coils), sealing the inflow (Figure 3). After the procedure, the patient reported improvement in pain and was hemodynamically stable. She was discharged from hospital on the 3rd postoperative day. At a 3-month follow-up, she was asymptomatic and control angio-CT showed no leakage or retroperitoneal hematoma (Figures 44B).

Figure 2

Angiography of the abdominal arteries showing: (A) fusiform pseudoaneurysm in the mid ileocolic artery (black arrow); (B) contrast leakage, indicative of rupture (red arrow).

Figure 3

Control angiography after embolization of the ileocolic artery with microcoils, showing outflow and inflow sealed and no leakage (black arrow).

Figure 4

Control angiotomography 3 months after the procedure showing: (A) the microcoils positioned in the ileocolic artery and no leakage; (B) image of the entire abdomen, free from retroperitoneal hematoma.

DISCUSSION

VAAs and VAPAs are rare manifestations, with incidence in the range of 0.1 to 2%,1 but, despite their low incidence, they have a high rate of rupture (25%) with significant morbidity and mortality (70%).5,10 They are caused by a variety of etiologies and initial diagnosis can be achieved with USD and computed tomography (CT) with sensitivity of 50% and 67%, respectively. Angiography is the gold standard, because it enables more specific identification of location and confirmation of collateral flow and can also be used for treatment.11 VAPAs of the SMA are most frequently caused by inflammation due to pancreatitis or other etiologies, but can also be caused by iatrogenic traumas6 during surgery or angiography or by accidents or penetrating traumas.11 The increased frequency of manipulation of the biliary tract with percutaneous endoscopic techniques and catheterization for intravascular chemoembolization have led to increased incidence of pseudoaneurysmal degeneration of visceral vessels, in addition to the role played by arterial trauma after laparoscopic treatment of intraperitoneal and retroperitoneal diseases.12

With the dissemination of imaging techniques such as angio-CT and magnetic resonance angiography, diagnoses of VAAs and VAPAs have increased, very often as incidental findings during examinations ordered for other abdominal diseases.10 The clinical presentation of these lesions is often vague and there are no clear signs to warn of imminent rupture. It is recommended that any suspected VAPA should be diagnosed and managed rapidly because of the high rates of rupture and hemorrhage.11 Pitton et al.13 found that VAPAs are more likely to rupture than true aneurysms (76.3% vs. 3.1%, respectively).

It was therefore necessary to classify the lesion in order to decide whether to perform a procedure surgical (open or catheter embolization) or adopt conservative follow-up.14 Conventional open techniques include resection with revascularization and ligature or final resection of the organ (generally splenectomy) and remain the gold standard treatment.8,15 However, they can very often cut off the blood flow in the principal artery and cause intestinal ischemia of varying degrees.14

Tulsyan et al.12 demonstrated that conventional surgery can increase morbidity and mortality in cases with difficult to access sites, with technical difficulties, or with associated comorbidities that prevent vascular reconstruction, and in patients admitted in critical conditions (acute bleeding and rupture). They observed a 96% success rate for endovascular coil embolization.12

Certain limitations of open surgery make minimally invasive endovascular procedures an option for patients who are at greater risk from surgery.8,9,16 For hemodynamically stable patients, ET remains the first-choice option for known arterial bleeding and is considered safe and effective for treating VAPAs. One advantage of this type of approach is that it enables treatment to be tailored to different conditions, making the method more precise for reducing postoperative morbidity. Complications include rupture of the sac, ischemia distal of the pseudoaneurysm sac, and the possibility of arterial flow into the pseudoaneurysm if restoration of flow proves time-consuming (post-embolization syndrome).11

A range of materials are available for occluding the artery, including coils, glues, detachable plugs, thrombin, gelfoam, detachable balloons, and embolization copolymer.11,17,18 One of the principal ET techniques is coil embolization of saccular aneurysms and VAPAs, without impeding the flow through the principal artery.14 Deployment of a flow-modulating stent is also a treatment option for fusiform aneurysms with large diameters and little tortuosity.14 When the aneurysmal ring is narrow, another option is catheter-guided embolization with coils, detachable or otherwise. The most recent types of coils are of particular interest. They are detachable, are made from platinum (which is a more malleable material), and are helical in shape.18

In the case described here, after angiography and selective catheterization of the ICA, the artery was embolized with microcoils to seal the aneurysm sac then Nester® platinum embolization coils (Cook Medical Inc., Indiana, United States) were released and controlled-release dacron fibers were deployed into the area of contrast leakage. The control angiography showed an absence of contrast leakage and preservation of the remaining arteries of the intestinal arch and the SMA. The coils described were chosen because of the compatibility they offer within the pseudoaneurysm sac, thereby averting any possible recanalization of the VAPA.18 In this case, endovascular treatment proved to be safe and satisfactory, with resolution of the patient’s symptoms and early discharge on the 3rd postoperative day.

CONCLUSIONS

The case described illustrates the importance of early recognition and management of VAPAs with ET and coils, reducing morbidity and mortality in patients with acute abdomen secondary to hemorrhage of visceral arteries. Although this is a rare condition, similar situations to the one described are responsible for high lethality due to rupture and it is important to disseminate the technique and conduct in-depth studies of the subject. Long-term follow-up with larger numbers of patients will be needed to determine the final role of endoluminal treatment for visceral aneurysms and pseudoaneurysms.

INTRODUÇÃO

Os aneurismas de artérias viscerais (AAVs) e pseudoaneurismas de artérias viscerais (PAAVs) são raros, com incidência entre 0,01 e 0,2%1. Com o avanço de técnicas em exames de imagem como a angiotomografia computadorizada (angioTC) de abdômen e o ultrassom Doppler (USD)2,3 para detecção de doenças intra-abdominais, juntamente com maior manipulação das vias biliares, a taxa de prevalência e o achado incidental dos aneurismas têm aumentado. Os AAVs são causados principalmente por hipertensão, aterosclerose, displasia e doenças do colágeno, enquanto os PAAVs estão associados a traumas, lesões iatrogênicas, inflamação ou infecções4. A artéria esplênica é a mais comumente afetada por aneurismas e pseudoaneurismas, seguida pela artéria hepática, tronco celíaco e artéria mesentérica inferior5.

Os PAAVs ocorrem mais frequentemente nas artérias gastroduodenal e mesentérica superior (AMS) se comparados a aneurismas verdadeiros, e os pseudoaneurismas rotos dessa artéria estão associados à taxa de mortalidade de 37%6.

Os aneurismas e pseudoaneurismas das artérias ileocólicas (AIC) são incomuns e geralmente assintomáticos, mas, quando sintomáticos, estão associados a sinais de rotura, tais como dor abdominal, sangramento intestinal baixo e hemorragia intra-abdominal ou sinais de choque hipovolêmico7. A cirurgia convencional é considerada padrão ouro no tratamento, porém o tratamento endovascular (TE) vem se destacando, principalmente na abordagem de pacientes com alto risco cirúrgico8,9.

Apresentamos o caso de uma paciente diagnosticada com PAAV de AIC roto submetida a TE com sucesso. Ressaltamos a importância do conhecimento dessa condição, que, embora rara e potencialmente fatal, pode apresentar um desfecho favorável se diagnosticada e tratada precocemente.

O estudo foi aprovado pelo Comitê de Ética e Pesquisa da nossa instituição (CAAE: 50239621.8.0000.5415, número do parecer consubstanciado: 4.919.534).

Descrição do caso

Paciente do sexo feminino de 51 anos admitida em pronto atendimento com dor abdominal de forte intensidade em região superior há 2 dias e piora com o passar das horas, sem melhoria com uso de analgésicos. Na admissão, apresentava regular estado geral, palidez cutânea-mucosa, pele fria, pressão arterial de 125 x 59 mmHg, frequência cardíaca de 116 bpm, frequência respiratória de 17 ipm e temperatura corporal de 36,1º. No exame físico, o abdômen mostrava-se plano, com dor leve à palpação profunda na região superior, ausência de massa e/ou dor à descompressão. Foi solicitada angioTC abdominal, evidenciando-se volumoso hematoma intraperitoneal no mesentério na região do mesogastro de aproximadamente 800 cm3 e presença de líquido livre na cavidade abdominal em volume moderado. A AMS encontrava-se pérvia, e observou-se uma dilatação fusiforme em AIC com irregularidade de contornos e extravasamento de contraste ao longo do seu trajeto à direita (Figura 1A e 1B). A paciente negava doenças prévias e uso de medicamentos contínuos. Referiu ter sido submetida à colecistectomia videolaparoscópica há vários anos.

Figura 1

Angiotomografia de abdômen evidenciando: (A) artéria mesentérica superior apresentando dilatação fusiforme em artéria ileocólica com irregularidade de contornos e extravasamento de contraste; (B) volumoso hematoma intraperitoneal no mesentério e presença de líquido livre na cavidade abdominal.

Posteriormente, a paciente foi encaminhada ao setor de hemodinâmica, sendo realizada arteriografia por técnica de Seldinger com passagem de válvula hemostática 5Fr Performa® (Merit Medical Systems, Inc., Utah, EUA) e posicionamento de cateter Cobra Performa® (Merit Medical Systems, Inc., Utah, EUA), com injeção de contraste que identificou dilatação e extravasamento de contraste em AIC (Figura 2A e 2B). Foi também realizado cateterismo seletivo da AIC com microcateter Progreat (Terumo Corporation, Tóquio, Japão), e optou-se por embolização dessa artéria com liberação de micromolas Axium Prime™ (Medtronic, Dublin, Irlanda) de 2,5 x 6 cm em região final da dilatação e de micromolas Axium™ (Medtronic, Dublin, Irlanda) de 2,5 x 8 cm com selamento de outflow, seguido por liberação de molas de embolização Nester® (Cook Medical Inc., Indiana, EUA) em área de extravasamento de contraste (5 molas 14 x 20 mm e 2 molas 14 x 18 mm), com selamento de inflow (Figura 3). Após o procedimento, a paciente apresentou melhora da dor e estabilidade hemodinâmica e recebeu alta hospitalar no 3° dia do pós-operatório (PO). No retorno de 3 meses, a paciente apresentava-se assintomática, e foi realizada angioTC controle, não sendo observados extravasamentos ou hematoma retroperitoneal (Figura 4A e 4B).

Figura 2

Angiografia de artérias abdominais mostrando: (A) pseudoaneurisma fusiforme em porção média da artéria ileocólica (seta preta); (B) extravasamento de contraste indicando rotura (seta vermelha).

Figura 3

Angiografia de controle após embolização da artéria ileocólica com micromolas evidenciando selamento do outflow e inflow e ausência de extravasamento (seta preta).

Figura 4

Angiotomografia controle após 3 meses do procedimento: (A) evidenciando as micromolas localizadas na artéria ileocólica e ausência de extravasamento; (B) imagem total do abdômen sem hematoma retroperitoneal.

Discussão

Os AAVs e PAAVs são manifestações raras, com incidência entre 0,1 e 2%1, mas, apesar da baixa incidência, apresentam taxa de ruptura alta (25%) com morbimortalidade significante (70%)5,10. São causados por uma variedade de etiologias, e o diagnóstico inicial inclui USD e tomografia computadorizada (TC) com sensibilidade de 50% e 67%, respectivamente. A angiografia é o padrão ouro, pois permite a localização mais específica da lesão e confirmação do fluxo colateral, podendo ser usada para tratamento11. Os PAAVs de AMS são mais frequentemente causados por inflamação devido à pancreatite ou outras etiologias, além de poderem ser causados por traumas de origem iatrogênica6, desde cirurgia ou angiografia até acidentes ou traumas penetrantes11. A maior manipulação do trato biliar com técnicas percutâneas endoscópicas e implantes de cateter para quimioembolização intravascular resultaram em aumento da incidência de degeneração pseudoaneurismal de vasos viscerais, além de trauma arterial após tratamento laparoscópico de doenças intra e retroperitoneais12.

Com a disseminação das técnicas de imagem, como angioTC e angiorressonância magnética, houve um aumento no diagnóstico de AAVs e PAAVs e, muitas vezes, são achados incidentais em exames realizados para outras doenças abdominais10. A apresentação clínica dessas lesões é frequentemente vaga, e não há sinais claros alertando sobre a iminência de ruptura. Recomendam-se diagnóstico e manejo rápido em qualquer suspeita de PAAV em função de sua alta taxa de ruptura e hemorragia11. Pitton et al.13 constataram que PAAVs são mais propensos à ruptura que aneurismas verdadeiros (76,3% vs. 3,1%, respectivamente).

Houve, então, a necessidade de classificação para se decidir qual procedimento realizar: cirúrgico (aberto ou embolização por cateter) ou seguimento conservador14. A técnica aberta convencional que inclui ressecção com revascularização, ligadura ou ressecção final do órgão (em geral, esplenectomia) ainda permanece como padrão ouro de tratamento8,15. No entanto, pode, muitas vezes, interromper o fluxo sanguíneo da artéria principal e resultar em um quadro de isquemia intestinal em diferentes escalas14.

Tulsyan et al.12 demonstraram que a cirurgia convencional em locais de difícil acesso, com dificuldades técnicas e comorbidades associadas que não possibilitam a reconstrução vascular e em pacientes admitidos em situações críticas (sangramento agudo e rotura), pode potencializar a morbimortalidade. Eles evidenciaram taxa de sucesso de 96% na embolização endovascular com molas12.

Diante de algumas limitações na cirurgia aberta, o procedimento endovascular, por ser minimamente invasivo, tornou-se uma alternativa para pacientes que apresentavam maiores riscos cirúrgicos8,9,16. No caso de pacientes hemodinamicamente estáveis, o TE permanece a primeira opção para sangramento arterial conhecido e é considerado seguro e efetivo para tratar PAAVs. Uma vantagem para esse tipo de abordagem é permitir a individualização do tratamento para afecções diferentes, o que torna o método mais preciso e reduz as morbidades no PO. As complicações incluem ruptura do próprio saco, isquemia distal do saco pseudoaneurismático e possível fluxo arterial para o pseudoaneurisma após demorada reconstrução do fluxo (síndrome pós-embolização)11.

Uma variedade de materiais que promovem a oclusão da artéria está disponível, como molas, cola, plugues destacáveis, trombina, gelfoam, balões destacáveis e embolização de copolímero11,17,18. Uma das principais técnicas de TE é a embolização por molas em aneurismas e PAAVs saculares sem interrupção do fluxo da artéria principal14. O implante de stent modulador de fluxo também é uma alternativa de tratamento para aneurismas fusiformes com diâmetros largos e pequena tortuosidade14. Quando o anel aneurismático é estreito, uma opção é a embolização por molas guiadas por cateter, sendo destacáveis ou não. Entre os tipos de molas, ressaltam-se as mais recentes, que são destacáveis e constituídas de platina, um material mais maleável com forma helicoidal18.

No caso descrito aqui, depois da realização de angiografia e cateterização seletiva da AIC, foi feita embolização dessa artéria com micromolas para selamento do saco aneurismático e, na sequência, liberação de molas de embolização Nester® (Cook Medical Inc., Indiana, EUA) de platina e fibras de dácron de liberação controlada na área de extravasamento de contraste. A angiografia de controle evidenciou ausência de extravasamento de contraste e preservação de demais artérias da arcada intestinal e da AMS. A escolha pelo uso das molas descritas ocorreu em razão da compatibilidade que elas proporcionam dentro do saco pseudoaneurismático, evitando, assim, uma possível recanalização do PAAV18. O tratamento endovascular nesse caso se mostrou satisfatório e seguro, com a resolução dos sintomas da paciente e alta precoce no 3º do PO.

CONCLUSÃO

O caso descrito revela a importância do reconhecimento e abordagem precoce de PAAVs com TE e utilização de molas, com redução da morbimortalidade de pacientes com abdômen agudo hemorrágico de artérias viscerais. Embora seja uma condição rara, situações semelhantes à apresentada acarretam alta letalidade em função da rotura, sendo relevante a disseminação da técnica e aprofundamento de estudos acerca do tema. Acompanhamentos a longo prazo com maior número de pacientes serão necessários para elucidar o papel final da terapia endoluminal no tratamento dos aneurismas e pseudoaneurismas viscerais.