Endovascular treatment with aortic endoprostheses for subclavian artery aneurysm secondary to late traumatic axillary-axillary arteriovenous fistula.

Traumatic arteriovenous fistulas (AVFs) involving the axillary and subclavian vessels are uncommon and account for 5 to 10% of all arterial traumas. The complex anatomy of this region makes treatment of this segment challenging. In this therapeutic challenge, we describe the case of a 73-year-old man, referred for progressive edema and ulceration involving the right upper limb and with a history of gunshot wound to the right infraclavicular region about 50 years previously. Angiotomography was performed and an axillary-axillary AVF was found, associated with tortuosity and aneurysmatic dilation of the subclavian artery downstream. He underwent endovascular intervention and a conical (monoiliac) 26 × 14 × 90 mm Braile® endoprosthesis was used in the aneurysmatic subclavian artery, posterior to the exit of the right vertebral artery and a 16 × 16 × 95mm Excluder® monoiliac endoprosthesis was placed overlapping the first prosthesis, showing a satisfactory result. Therefore, the possibility of successfully using aortic endoprostheses in an unusual and exceptional situation is described. Copyright

INTRODUCTION

Traumatic arteriovenous fistulas (AVFs) involving the axillary vessels are uncommon,1 as are those in the subclavian region,2,3 and AVFs in these areas account for 5 to 10% of arterial traumas in civilians.4 The principal etiology is penetrating trauma,3 and gunshot wounds are associated with 65.2% of cases, while the most prevalent injuries observed were pseudoaneurysm and AVF.5,6 Although these events are uncommon, they are associated with elevated morbidity and mortality,3,7 with high rates of in-hospital death, primarily caused by hemorrhagic shock.1

When these vascular injuries are not diagnosed at the time of trauma, patients can remain asymptomatic for years before clinical manifestations of AVFs are identified: continuous thrills and murmurs with systolic accentuation in the topography of the vessels involved, collateral venous circulation, heart failure, reduced perfusion of the ipsilateral limb, and signs of venous hypertension such as edema, which can progress to ulceration and gangrene in advanced cases.1,2,7-9

The complex anatomy of this region and the clinical severity these patients are factors that elevate morbidity and mortality rates,1,3 making treatment of this segment a challenge for the surgeon.10 This study was duly analyzed and approved by a Research Ethics Committee (CAAE 45890921.0.0000.5411, ruling number 4.699.405).

Part I – clinical situation

A 73-year-old man was referred because of progressive edema of the right upper limb (RUL) associated with a venous stasis ulcer on the right hand with onset 6 months previously. He had a history of arterial hypertension, was taking losartan, and had no other comorbidities, but reported having suffered a gunshot wound to the infraclavicular region around 50 years previously which, at the time, had not had any major repercussions, or been subjected to surgical or diagnostic interventions. The patient had noticed progressive emergence of varicose veins in the area of the projectile entry wound, in the right infraclavicular region, which had begun to appear after the trauma and increased in number and caliber as the years passed. Physical examination identified edema of the shoulder, forearm, and right hand and varicose veins extending from the forearm to the infraclavicular region, a darkened hand, areas of dry necrosis involving the 1st and 3rd fingers and a large area of ulceration on the dorsal aspect of the hand (Figure 1). The left upper limb and both lower limbs were free from edema and trophic ulcers (lesions). Radial, ulnar, and distal lower limb pulses were palpable and strong.

Figure 1

Initial appearance of the lesions at the time of admission. Note the edema of the right upper limb, with darkening of the hand and forearm and trophic ulcers (lesions).

In the right infraclavicular topography, auscultation detected a continuous murmur with systolic accentuation. Laboratory tests requested at admission, including hemogram, platelets, renal function tests, creatine phosphokinase (CPK), coagulogram, and electrolytes, were all normal. The patient underwent angiotomography of the thorax, abdomen, and RUL (Figure 2), which identified an axillary-axillary AVF associated with tortuosity and aneurysmal dilatation of the subclavian artery downstream, with a greatest diameter of 24 mm and length of 125 mm.

Figure 2

Three-dimensional reconstruction of the angiotomography, showing a right axillary-axillary AVF associated with tortuosity and aneurysm of the right subclavian artery downstream.

If surgery is indicated, treatment would be:

Conventional open surgery, with thoracotomy and ligature of the AVF or aneurysmectomy with arterial bypass;

Endovascular treatment with embolization of the AVF with a vascular plug; or

Endovascular treatment and off-label deployment of an aortic endoprosthesis, due to the diameter and length of the subclavian artery.

Part II – what was done

Endovascular intervention was chosen to avoid thoracotomy. A longitudinal incision was made on the medial surface of the proximal third of the right arm and the brachial artery (RBA) was identified. The axillary-brachial transition was punctured under direct view (the axillary artery diameter was approximately 6 mm) and a 6F introducer was inserted. The lesion was crossed with a 0.035” Stiff Roadrunner® (Cook Medical, Bloomington, Ind) guidewire and a 5F vertebral catheter, positioned in the ascending aorta. The guidewire was then exchanged for a Lunderquist® Super-stiff (Cook Medical, Bloomington, Ind) and the vertebral catheter was removed. The brachiocephalic trunk was catheterized with a Simmons 2 (Cook Medical, Bloomington, Ind) catheter over a 0.035” Stiff Roadrunner® (Cook Medical, Bloomington, Ind) guidewire (Figure 3), using retrograde puncture of the right common femoral artery and insertion of a 5F introducer. Via the RUL access, a 26 × 14 × 90 mm conical (monoiliac) 18Fr Braile® endoprosthesis (Braile Biomédica, São José do Rio Preto, Brazil) was deployed into the aneurysmal subclavian artery, posterior to the origin of the right vertebral artery (RVA) (Figure 4). Next, a 16 × 16 × 95 mm Excluder® bifurcated endoprosthesis branch extension (WL Gore & Associates, Flagstaff, United States) was released (Figure 5), overlapping the first prosthesis. A type 3 endoleak was seen on control imaging and was fully resolved by ballooning with an Equalizer balloon, achieving immediate sealing of the AVF, treatment of the aneurysmal dilatation of the subclavian artery, and maintenance of RVA patency via the free-flow endoprosthesis.

Figure 3

Digital subtraction angiography showing the tortuous right subclavian artery with aneurysmal dilatation. Fragments of the firearm projectile can be seen in the topography of the injury.

Figure 4

Digital subtraction angiography showing the 26 × 14 × 90 mm Braile® monoiliac endoprosthesis (Braile Biomédica, São José do Rio Preto, Brazil) positioned in the aneurysmal subclavian artery, posterior to the origin of the right vertebral artery, which was maintained patent by the free-flow graft.

Figure 5

Digital subtraction angiography showing the 16 × 16 × 95 mm monoliliac Excluder® endoprosthesis (WL Gore & Associates, Flagstaff, United States) positioned overlapping the first prosthesis. Note the preservation of the right vertebral artery.

On the third day after endovascular treatment, the patient underwent debridement of the necrotic tissues and was discharged from hospital after 7 days with a prescription for ciprofloxacin and clindamycin to complete the 14-day cycle, plus dual anti-platelet therapy with acetylsalicylic acid (ASA) 100 mg/day and clopidogrel 75 mg/day and medium compression elastic bandaging (20-30 mmHg) on the RUL. At the 30-day outpatients follow-up visit, the edema and signs of venous hypertension had reduced and the trophic ulcers had healed, with the only remaining necrosis involving the distal phalanx of the third finger, which was amputated (Figure 6). At a 10-month postoperative follow-up assessment, vascular echography with Doppler of the arteries showed that the endoprostheses were patent and free from hemodynamically significant stenosis, while angiotomography confirmed the normal ultrasound findings (Figure 7). At the latest outpatients assessment, 25 months after the operation, the patient was free from complaints, his wounds were healed, he had no residual edema, and his radial and ulnar pulses were palpable.

Figure 6

Appearance of the right hand after 30 days, with healed trophic ulcers and necrosis only remaining at the distal phalanx of the third finger.

Figure 7

Coronal slice from the control angiotomography at 10 months, showing patent endoprostheses with no endoleaks. Note that the right vertebral artery is patent.

DISCUSSION

Conventional surgical treatment of lesions in the topography of the subclavian and axillary vessels is complex, very often requiring supra and/or infraclavicular incisions and, for proximal control, a midline sternotomy may be needed to access the right subclavian artery, or an anterolateral thoracotomy over the third or fourth intercostal space on the left.5,6,10

In view of this, endovascular treatment is an attractive option. Possible treatments for traumatic AVFs include covered stents or peripheral endoprostheses,2,5,6,8,11,12 with shorter operating times and less blood loss.1

In this particular case, it was the authors’ opinion that the best option was to use an aortic endoprosthesis, because the conventional open surgery option is associated with greater morbidity and mortality. The possibility of using a covered stent was not considered because of the diameter and length of the subclavian artery aneurysm, since the materials available at the time were of limited diameter and length. Embolization with a vascular plug could have been sufficient to treat the AVF, but, because of the diameter of the aneurysm, the patient could have developed intraluminal thrombi and consequent distal embolization, and the aneurysm diameter could have increased, compressing adjacent structures or leading to rupture.

In addition to the success of the surgery, pulmonary hypertension can be corrected and symptoms related to AVF resolved, such as secondary congestive heart failure, even severe forms.9 The long-term durability of endoprostheses in this segment has not yet been established and, as a result, there is no consensus on routine use of endovascular treatment.2 A recent study assessing endovascular treatment for axillary-subclavian injuries found intrahospital mortality of 5.4% and primary stent patency of 88% over a mean period of 13.2 months.5

Upper limb vascular traumas leading to AVF formation are rare, have insidious course, and are difficult to diagnose in the initial phases. Endovascular treatment with covered stents is safe and can be employed. However, in the case described, the diameter and length of the aneurysm precluded their use. Therefore, we present the possibility of using an aortic endoprosthesis in an uncommon and exceptional situation to treat an upper limb AVF, with therapeutic success.

INTRODUÇÃO

As fístulas arteriovenosas (FAVs) traumáticas envolvendo os vasos axilares são incomuns1, assim como no território subclávio2,3, e as FAVs nessas regiões correspondem de 5 a 10% dos traumas arteriais em civis4. A principal etiologia é o trauma penetrante3, sendo o ferimento por arma de fogo associado em 65,2% dos casos, e as lesões mais comumente encontradas foram pseudoaneurisma e FAV5,6. Apesar de incomuns, associam-se a elevada morbimortalidade3,7, com altas taxas de óbito ainda no ambiente pré-hospitalar, principalmente devido a choque hemorrágico1.

Quando essas lesões vasculares não são diagnosticadas no momento do trauma, os pacientes podem evoluir assintomáticos por anos até que as manifestações clínicas das FAVs sejam identificadas: sopros e frêmitos contínuos com reforço sistólico na topografia dos vasos, circulação colateral venosa, insuficiência cardíaca, diminuição da perfusão do membro ipsilateral e sinais de hipertensão venosa como edema, podendo chegar a ulcerações e gangrena em casos avançados1,2,7-9.

A anatomia complexa dessa região e a gravidade clínica do paciente são fatores que aumentam as taxas de morbimortalidade1,3, tornando desafiador o tratamento desse segmento para o cirurgião10. Este estudo foi devidamente avaliado e aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa (CAAE 45890921.0.0000.5411, parecer número 4.699.405).

Parte I – situação clínica

Um homem de 73 anos foi encaminhado por história de edema progressivo no membro superior direito (MSD) associado à úlcera de estase venosa na mão direita há 6 meses. Apresentava antecedente de hipertensão arterial, em uso de losartana, sem outras comorbidades, e relatou história pregressa de ferimento por arma de fogo na região infraclavicular direita há cerca de 50 anos, à época sem maiores repercussões, intervenções cirúrgicas ou diagnósticas. O paciente notou aparecimento progressivo de veias varicosas na topografia do orifício de entrada do projétil na região infraclavicular direita, iniciado após o trauma e que aumentou em número e calibre no decorrer dos anos. Ao exame físico, apresentava-se com edema de ombro, antebraço e mão direita, associado a veias varicosas desde antebraço até região infraclavicular, escurecimento da mão, áreas de necrose seca no 1º e 3º quirodáctilos e grande ulceração em face dorsal da mão (Figura 1). O membro superior esquerdo e os membros inferiores bilateralmente não apresentavam edema ou lesões tróficas. Os pulsos radiais, ulnares e distais de membros inferiores eram palpáveis e amplos.

Figura 1

Aspecto inicial das lesões no momento da admissão. Nota-se edema de membro superior direito associado a escurecimento da mão e antebraço e lesões tróficas.

Na topografia infraclavicular direita, auscultava-se sopro contínuo com reforço sistólico. Quanto aos exames laboratoriais de entrada, hemograma, plaquetas, função renal, creatinofosfoquinase (CPK), coagulograma e eletrólitos estavam normais. O paciente foi submetido à angiotomografia de tórax, abdômen e MSD (Figura 2), sendo identificada FAV axilo-axilar associada à tortuosidade e dilatação aneurismática de artéria subclávia a jusante, com maior diâmetro de 24 mm e extensão 125 mm.

Figura 2

Reconstrução tridimensional da angiotomografia, evidenciando FAV axilo-axilar direita associada à tortuosidade e aneurisma de artéria subclávia direita a jusante.

Caso indicada a abordagem cirúrgica, as opções de tratamento seriam:

Cirurgia aberta convencional, com toracotomia e ligadura da FAV ou aneurismectomia com derivação arterial;

Abordagem endovascular e embolização da FAV com plugue vascular;

Abordagem endovascular e utilização off-label de endoprótese aórtica devido ao diâmetro e à extensão da artéria subclávia.

Parte II – o que foi feito

Foi decidido pela intervenção endovascular para evitar toracotomia. Realizou-se incisão longitudinal na face medial do terço proximal do braço direito e reparo da artéria braquial (ABD). Foi realizada punção da transição axilo-braquial sob visão direta (diâmetro da artéria axilar de aproximadamente 6 mm) e passagem do introdutor 6F, transposição da lesão com fio guia 0,035” Stiff Roadrunner® (Cook Medical, Bloomington, Ind) sob cateter vertebral 5F, posicionando-o na aorta ascendente. Trocou-se o fio guia pelo Super-stiff Lunderquist® (Cook Medical, Bloomington, Ind), e foi retirado o cateter vertebral. Por punção retrógrada de artéria femoral comum direita e passagem do introdutor 5F, foi cateterizado o tronco braquiocefálico com fio guia 0,035” Stiff Roadrunner® (Cook Medical, Bloomington, Ind) sob cateter Simmons 2 (Cook Medical, Bloomington, Ind) (Figura 3). Na via MSD, foi feito implante de endoprótese cônica (monoilíaca) 26 × 14 × 90 mm de perfil 18Fr Braile® (Braile Biomédica, São José do Rio Preto, Brasil) na artéria subclávia aneurismática, posterior à saída da artéria vertebral direita (AVD) (Figura 4). Na sequência, foi liberada uma extensão de ramo de endoprótese bifurcada de 16 × 16 × 95 mm Excluder® (WL Gore & Associates, Flagstaff, EUA) (Figura 5) com sobreposição na primeira prótese. Evidenciou-se endoleak tipo 3 na imagem de controle, sendo totalmente tratado por balonamento com balão Equalizer, com selamento imediato da FAV, tratamento de dilatação aneurismática de artéria subclávia e manutenção da perviedade da AVD pelo free flow da endoprótese.

Figura 3

Angiografia por subtração digital evidenciando artéria subclávia direita tortuosa e com dilatação aneurismática. Nota-se estilhaços do projétil de arma de fogo na topografia da lesão.

Figura 4

Angiografia por subtração digital evidenciando posicionamento de endoprótese monoilíaca 26 × 14 × 90 mm Braile® (Braile Biomédica, São José do Rio Preto, Brasil) em artéria subclávia aneurismática, posterior à saída da artéria vertebral direita que foi mantida pérvia pelo free flow.

Figura 5

Angiografia por subtração digital evidenciando posicionamento de endoprótese monoilíaca 16 × 16 × 95 mm Excluder® (WL Gore & Associates, Flagstaff, EUA) com sobreposição na primeira prótese. Nota-se a manutenção da artéria vertebral direita.

No terceiro dia após a abordagem endovascular, o paciente foi submetido ao desbridamento de tecidos desvitalizados e recebeu alta hospitalar após 7 dias com prescrição de ciprofloxacino e clindamicina para completar o ciclo de 14 dias, além de dupla antiagregação com ácido acetilsalicílico (AAS) 100 mg/dia, clopidogrel 75 mg/dia e faixa elástica de média compressão (20-30 mmHg) no MSD. No retorno ambulatorial de 30 dias, observou-se diminuição do edema e dos sinais de hipertensão venosa, além de cicatrização das lesões tróficas, mantendo apenas a delimitação da necrose em falange distal do 3º quirodáctilo, a qual foi amputada (Figura 6). Na avaliação com 10 meses de pós-operatório, foi realizada ecografia vascular com Doppler (EVD) arterial e evidenciado as endopróteses pérvias e sem estenoses hemodinamicamente significativas, além de angiotomografia confirmando achados de normalidade do ultrassom (Figura 7). Em última avaliação ambulatorial com 25 meses de pós-operatório, o paciente apresentava-se sem queixas, com feridas cicatrizadas, sem edema residual e com pulsos radial e ulnar palpáveis.

Figura 6

Aspecto da mão direita após 30 dias, evidenciando cicatrização das lesões tróficas, mantendo apenas necrose em falange distal do 3º quirodáctilo.

Figura 7

Corte coronal de angiotomografia de controle após 10 meses, evidenciando endopróteses pérvias e sem endoleaks. Nota-se artéria vertebral direita pérvia.

DISCUSSÃO

O tratamento cirúrgico convencional para lesões no território dos vasos subclávios e axilares é complexo, muitas vezes envolvendo incisão supra e/ou infraclavicular, e, para controle proximal, pode ser necessário esternotomia mediana para acessar a artéria subclávia direita ou toracotomia anterolateral no 3º ou 4º espaço intercostal para a esquerda5,6,10.

Diante disso, o tratamento endovascular torna-se opção atraente. Para o tratamento das FAVs traumáticas, há a possibilidade de utilização de stents recobertos ou endopróteses periféricas2,5,6,8,11,12, com menor tempo cirúrgico e menor perda sanguínea1.

Particularmente, neste caso, a utilização da endoprótese aórtica foi a melhor opção na opinião dos autores, pois a abordagem cirúrgica aberta convencional está relacionada com maior morbimortalidade. Não foi aventada a possibilidade de utilização do stent revestido devido ao diâmetro e comprimento do aneurisma da artéria subclávia, pois os materiais disponíveis até o momento apresentam diâmetros e extensão limitados. A embolização com plugue vascular poderia ser suficiente para o tratamento da FAV, porém, devido ao diâmetro do aneurisma, o paciente poderia evoluir com trombos intraluminais e consequente embolização distal, além do aumento do diâmetro e compressão de estruturas adjacentes ou rotura do aneurisma.

Além do sucesso cirúrgico, cita-se a correção da hipertensão pulmonar e dos sintomas relacionados à FAV, como a insuficiência cardíaca congestiva secundária, mesmo em forma grave9. A longo prazo, ainda não se estabeleceu a durabilidade de próteses endovasculares nesse segmento; portanto, não há consenso do uso rotineiro do tratamento endovascular2. Em estudo recente avaliando o tratamento endovascular para lesões axilo-subclávias, foi encontrada mortalidade intra-hospitalar de 5,4% e patência primária do stent de 88% no período médio de 13,2 meses5.

Os traumas vasculares da extremidade superior com formação de FAV são raros, de curso insidioso e de difícil diagnóstico na sua fase inicial. A abordagem endovascular com uso de stents revestidos é segura, podendo ser empregada. No entanto, no caso relatado, o diâmetro e comprimento do aneurisma limitaram seu uso. Portanto, apresentamos a possibilidade de utilização de endoprótese aórtica em situação incomum e de exceção para tratamento de FAV na extremidade superior, com sucesso terapêutico.