Triathlete with Multiple Stress Fractures in the Lower Limbs: Case Report and Literature Review.

Recurrent stress fractures rarely affect the same athlete. We present the case of a female triathlete who suffered multiple stress fractures in both tibias, the right fibula, and the left femoral neck. Conservative treatment was instituted in all episodes, with rest, reduced training load, and physical therapy rehabilitation. The relative energy deficiency in sport syndrome, along with an eating disorder, training overload, and osteopenia, was identified as a risk factor. Although rare, multiple stress fractures can occur in female triathletes. These patients must be screened for risk factors associated with biomechanics, nutrition, and training to develop an effective prevention and treatment program. Sociedade Brasileira de Ortopedia e Traumatologia. This is an open access article published by Thieme under the terms of the Creative Commons Attribution-NonDerivative-NonCommercial License, permitting copying and reproduction so long as the original work is given appropriate credit. Contents may not be used for commecial purposes, or adapted, remixed, transformed or built upon. ( https://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/ ).

Introduction

Recurrent stress fractures rarely affect the same athlete. They account alone for 10% of sports injuries. 1 These fractures are considered atypical cases, requiring screening for predisposing factors. 2 , 3 Female athlete triad syndrome was redefined to a broader spectrum, now called relative energy deficiency in sport (RED-S) syndrome. 3 This syndrome mainly results from metabolic changes due to nutritional imbalances. Athletes with RED-S syndrome are at an increased risk for fractures, as this condition is associated with hormonal dysfunction and reduced bone mineral density (BMD). 3

The present study describes the case of a female triathlete with RED-S syndrome with multiple stress fractures and reviews the associated risk factors. An informed consent form was signed by the patient. This manuscript was written according to the CARE guidelines for case reports 4 and approved by the research ethics committee (CAAE 22982819.8.0000.5133).

Case Report

The patient described in the present report is a 34-year-old female triathlete, with a body mass index (BMI) of 20 kg/cm 2 , and a history of polycystic ovary syndrome, bulimia (sic), menstrual irregularity, and anxiety disorder.

Eight years ago, after 6 months of running (4 times a week) supervised by a physical educator, the patient complained of atraumatic, progressive pain in the anterior aspect of the right leg, which worsened, became bilateral, and prevented training. She was evaluated by an orthopedist, who suspected a stress fracture. Bone scintigraphy and magnetic resonance imaging (MRI) scans revealed bilateral damage to the posterior cortex of the tibial diaphysis ( Figure 1 ). At the time, the patient reported that she was voluntarily on a caloric deficit diet for weight loss and presented a bulimic behavior. The treatment was conservative, with no sports practice for 2 months. The patient was referred to a sports dietitian for a dietary energy readjustment but had no specific treatment for bulimia. In addition, the patient visited a gynecologist, who told her that her hormonal tests came back normal (sic). Physical activity was resumed with walking and cycling, progressing under supervision; lack of pain was a criterion for training intensification. The patient resumed running after 8 months, and also practiced swimming and cycling with no complaints. She was followed up by a dietitian and reported an adequate energy supply. Although the patient did not seek medical advice for bulimia, she stated that there was no recurrence of these symptoms after nutritional treatment.

Fig. 1

Test images revealing tibial stress fractures. ( A , B and C ). Bone scintigraphy scan images, ( D ) T2-weighted magnetic resonance imaging scan.

Three years later, under a high-intensity daily training for triathlon, the patient complained of insidious pain in the lateral aspect of the right leg when running, preventing the practice. An orthopedic medical evaluation was performed, and an MRI scan showed a stress fracture in the right fibular diaphysis. The patient reported using insoles for pronated feet, which were prescribed by a physical therapist. We advised her to stop running, which lasted for 8 months, and to maintain lower limb muscle strengthening and proprioception with swimming and cycling at a reduced intensity and incremental progressive load supervised by a coach. Upon resuming running, she was instructed not to use the insoles anymore and to wear comfortable sneakers for training and competitions. After 1 year, during a medical visit, the patient reported being asymptomatic; biochemical tests revealed no alterations, and bone density scan showed osteopenia. We prescribed a daily oral supplementation with calcium (500 mg) and vitamin D (1,000 IU).

Two years after the last fracture, with no symptoms and still under nutritional care, during a high-intensity training cycle supervised by a coach, the patient started to feel progressive left hip pain when running; the pain was refractory to a decrease in training volume. A new orthopedic medical evaluation diagnosed a stress fracture in the medial cortex of the left femoral neck ( Figure 2 ). As a treatment, the patient was instructed to restrict load on the limb and to use crutches. After 15 days, she resumed swimming (freestyle), twice a week. After 2 months, she was pain-free and resumed cycling, with slow load and training volume progression. Four months after the diagnosis, at a medical visit, a new MRI scan was requested ( Figure 3 ), which revealed fracture consolidation. Running was resumed, with weekly progression of 10% of the training volume, accompanied by a physical educator. Eight months after the diagnosis of femoral neck fracture, the patient returned to triathlon, participating in two competitions with no complaints ( Figure 4 ).

Fig. 2

T2-weighted magnetic resonance imaging scan revealing a hypersignal at the medial cortex of the femoral neck.

Fig. 3

T2-weighted magnetic resonance imaging scan confirming femoral neck fracture consolidation.

Fig. 4

Timeline.

Discussion

Stress fractures occur in healthy athletes submitted to cyclic physical overload; bone turnover imbalance and osteoclastic activity predominance result in microfractures and, eventually, complete fractures. 5 This case describes an apparently healthy athlete who had four stress fractures. The most common symptom of stress fracture is mechanical pain; 6 the lower limbs are more commonly affected, accounting for almost 90% of cases. 7 In running, stress fractures are associated with training overload, especially when the weekly mileage is high. 6 7 Running was the common training at all occurrences, highlighting it as a risk factor.

Additional risk factors for recurrent fractures include reduced vitamin D levels, eating disorders, anxiety, calorie deficit, menstrual disorders, BMI < 21 kg/m 2 , and low BMD. 2 6 7 Together, these conditions result in RED-S syndrome. 3 The imbalance between energy intake and expenditure, associated with exhaustive training and excessive concerns with performance and aesthetics, leads to hormonal dysfunction, with an increased risk for stress fractures. 3 8 We believe that despite the occurrence of other fractures, the sustained good nutrition helped the treatment of the first injury and the follow-up of subsequent events. Biomechanical changes of the plantar arch and footstep types are potential risk factors for stress fractures, but clinical evidence is low. 8 We decided to ask the patient not to use the prescribed insoles, and there was no fibular fracture recurrence.

Biochemical tests, including calcium, 25(OH)D3, and albumin levels, are requested during the investigation for multiple fractures. 9 As for imaging tests, the gold standard is MRI, with 100% sensitivity and 85% specificity. 10 Bone mineral density scan is indicated when RED-S syndrome is suspected. 2 3 In our case, despite the normal findings in biochemical tests, calcium and vitamin D supplementation were instituted due to osteopenia.

Stress fractures are differentiated into “low” and “high” risk of pseudoarthrosis and refracture without surgical treatment. 9 The patient's fractures were classified as “low risk” since cortical strength was not affected. These injuries are conservatively managed, 9 as performed in this case report. To prevent the fracture from becoming complete, patients should rest or reduce load for some time, but no immobilization is required. 9 10 The gradual return to sports occurs after 10 to 14 days with normal radiographic findings and no pain. 2 Physical rehabilitation includes physical conditioning with no impact, and training adapted to the sports gesture, with 25% less training volume and 10% weekly increase at the tolerated load. 2 3 Decreased high-intensity cycles are recommended, along with an adequate energy supply. 3 6 Unrestricted practice is medically authorized only when a new MRI scan shows bone healing. 9 10

The strengths of this report included the rarity of the case, the occurrence of fractures during the same gesture (running), and the favorable evolution with treatment and secondary prevention. The main limitation of the study was the difficult access to the implemented training program, as its details could demonstrate an association between overload and multiple stress fractures.

Multiple stress fractures in female triathletes are rare. These injuries can be associated with risk factors, such as inadequate nutrition, bulimic behavior, and training overload. The identification of these factors is critical to treat such injuries and perform an effective secondary prevention in triathlon.

Introdução

Fraturas por estresse recorrentes num mesmo atleta são raras. De forma isolada, representam 10% das lesões esportivas. 1 São considerados casos atípicos, que necessitam investigação para identificar fatores predisponentes. 2 3 O termo tríade da mulher atleta foi redefinido para um espectro mais amplo denominado síndrome da deficiência energética relativa no esporte (RED-S, na sigla em inglês), 3 sobretudo pelo impacto do desequilíbrio nutricional no desenvolvimento das alterações metabólicas. Atletas com RED-S têm risco aumentado de fraturas, pois há associação desta condição com disfunção hormonal e redução da densidade mineral óssea (DMO). 3

Este estudo descreve o caso de uma triatleta com RED-S que sofreu múltiplas fraturas por estresse, e revisa os fatores de risco associados. A paciente assinou o termo de consentimento livre e esclarecido foi obtido. Este manuscrito foi redigido conforme as diretrizes CARE para relatos de caso 4 e aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa (CAAE 22982819.8.0000.5133).

Relato do Caso

A paciente descrita no presente relato de caso é triatleta, do sexo feminino, com 34 anos de idade, índice de massa corporal (IMC) de 20 kg/cm 2 , com antecedente de síndrome de ovários policísticos, bulimia (sic), irregularidade menstrual e transtorno de ansiedade.

Há 8 anos, após 6 meses de prática de corrida (4 vezes por semana) orientada por educador físico, a paciente se queixou de dor atraumática e progressiva na face anterior de perna direita, que piorou tornando-se bilateral e impedindo a manutenção deste treino. Em avaliação com médico ortopedista, houve suspeita de fratura por estresse, e exames de cintilografia óssea e ressonância magnética (RM) evidenciaram lesão na cortical posterior da diáfise tibial bilateralmente ( Figura 1 ). Na época, afirmou que se submetia, por escolha própria, à dieta com déficit calórico para emagrecimento, associada à comportamento bulímico. Foi optado por tratamento conservador, com afastamento do esporte por 2 meses. A paciente iniciou acompanhamento com nutricionista esportivo para readequação energética dietética, mas não fez nenhum tratamento específico para a bulimia. Refere que procurou ginecologista, que lhe afirmou normalidade de seus exames hormonais (sic). O retorno à atividade física ocorreu primeiro com caminhada e ciclismo, progredindo sob supervisão do treinador, tendo como critério para intensificar o treino a ausência de dor. A paciente retornou à corrida após 8 meses, praticando natação e ciclismo sem queixas. Ela manteve acompanhamento com nutricionista, referindo alimentação com aporte energético adequado. A despeito de não procurar orientação médica para o quadro bulímico, ela afirmou que não houve recidiva destes sintomas após tratamento nutricional.

Fig. 1

Imagens de exames com fratura por estresse da tíbia. ( A, B e C ) Imagens de cintilografia óssea, ( D ) Imagem de ressonância magnética, ponderação T2.

Após 3 anos, em treinos diários de alta intensidade para o triatlon, a paciente se queixou, durante uma corrida, de dor insidiosa na face lateral da perna direita, incapacitante para correr. Uma avaliação médica ortopédica foi realizada e a RM evidenciou fratura por estresse da diáfise da fíbula direita. A paciente referiu que havia iniciado uso de palmilha para pisada pronada, prescrita por um fisioterapeuta. A prática da corrida foi interrompida por 8 meses, mas foi mantido o treino de fortalecimento muscular e propriocepção dos membros inferiores, natação e ciclismo em intensidade reduzida, com incremento de carga progressivo, acompanhado pelo treinador. No retorno à corrida, a paciente foi orientada a não utilizar mais as palmilhas e usar calçado (tênis) confortável para treinos e provas. Após 1 ano, em consulta médica, afirmava-se assintomática; os exames bioquímicos não apresentaram alterações, e o exame de densitometria óssea evidenciou osteopenia. Foi optado por suplementação oral de cálcio (500 mg) e vitamina D (1.000 UI) diários.

Dois anos após a última fratura, sem sintomas e mantendo cuidados nutricionais, durante um ciclo de alta intensidade de treinos sob orientação de um treinador, a paciente relatou, durante a corrida, dor progressiva no quadril esquerdo, refratária à diminuição de volume de treino. Uma nova avaliação médica ortopédica diagnosticou fratura por estresse na cortical medial do colo femoral esquerdo ( Figura 2 ). Como tratamento, a paciente foi orientada a restringir carga no membro afetado e a usar o auxílio de muletas. Após 15 dias, ela retornou à natação (estilo livre), em 2 treinos por semana. Após 2 meses, a paciente estava sem dor e retornou ao ciclismo, com progressão lenta da carga e volume de treino. Após 4 meses do diagnóstico, em consulta médica, foi solicitada uma nova RM ( Figura 3 ), que evidenciou consolidação da fratura. Foi iniciado o retorno à corrida, com progressão semanal de 10% do volume de treino, acompanhada pelo educador físico. Após 8 meses do diagnóstico da fratura no colo femoral, a paciente retornou ao triátlon, e participou de duas competições, sem queixas ( Figura 4 ).

Fig. 2

Imagem de ressonância magnética, ponderação T2, com hipersinal no cortical medial do colo do fêmur.

Fig. 3

Imagem de ressonância magnética, ponderação T2, confirmando consolidação da fratura do colo do fêmur.

Fig. 4

Linha do tempo.

Discussão

Fraturas por estresse ocorrem em atletas saudáveis submetidos à sobrecarga física cíclica, com desequilíbrio do turnover ósseo, predomínio da atividade osteoclástica, resultando em microfraturas e, eventualmente, em fratura completa. 5 O caso descreve uma atleta, aparentemente saudável, que desenvolveu quatro fraturas por estresse. O sintoma mais comum é a dor mecânica, 6 e os membros inferiores são mais afetados, respondendo por quase 90% dos casos. 7 Na corrida, existe associação com sobrecarga de treino, principalmente em alta quilometragem semanal. 6 7 A corrida foi o treino comum a todas as ocorrências, o que destaca atenção a este fator de risco.

Outros fatores de risco descritos para fraturas recorrentes são níveis reduzidos de vitamina D, distúrbios alimentares, ansiedade, déficit calórico, desordens menstruais, IMC < 21 kg/m 2 e baixa DMO. 2 6 7 A associação entre estes constitui uma entidade conhecida como RED-S. 3 O desequilíbrio entre a ingesta e o gasto energético, associado a treinos exaustivos e à preocupação excessiva com performance e estética, culmina em disfunção hormonal, com aumento do risco de fratura por estresse. 3 8 Acreditamos que apesar da ocorrência de outras fraturas, a continuidade da boa nutrição para a prática auxiliou sobretudo no tratamento da primeira fratura e no seguimento dos casos subsequentes. Alterações biomecânicas do arco plantar e tipos de pisada são apontados como possíveis fatores de risco para fraturas por estresse, mas de baixa evidência clínica. 8 Foi optado por não utilizar as palmilhas prescritas, e não houve recidiva da fratura na fíbula.

Na investigação de múltiplas fraturas realiza-se exames bioquímicos como cálcio, 25(OH) D3 e albumina. 9 Quanto ao diagnóstico por exames de imagem, o padrão-ouro é a RM, com sensibilidade de 100% e especificidade de 85%. 10 A DMO é indicada na suspeita de RED-S. 2 3 No caso descrito, apesar de os exames bioquímicos não demonstrarem alterações, foi optado por suplementação de cálcio e vitamina D devido à osteopenia.

Fraturas por estresse são diferenciadas em “baixo” e “alto” risco de pseudoartrose e refratura sem tratamento cirúrgico. 9 As fraturas da paciente foram classificadas como de “baixo risco”, não acometendo cortical de tensão. São passíveis de tratamento conservador, 9 como realizado. Para evitar que a fratura se torne completa os pacientes devem realizar um período de repouso ou redução de carga sem imobilização. 9 10 O retorno gradual ao esporte ocorre após 10 a 14 dias sem dor, com normalidade radiográfica. 2 A reabilitação física contempla o condicionamento físico sem impacto, e treino adaptado do gesto esportivo, com 25% menos volume de treino e aumento semanal de 10% na carga tolerada. 2 3 A diminuição dos ciclos de alta intensidade é preconizada, associada a adequado aporte energético. 3 6 A autorização médica para prática irrestrita somente após nova RM evidenciar consolidação óssea. 9 10

Os pontos fortes do relato apresentado foram a raridade do caso, a ocorrência das fraturas no mesmo gesto (corrida), e a evolução favorável com o tratamento e prevenção secundária. A principal limitação do estudo foi a dificuldade de acesso ao programa de treinamento implementado, pois seus detalhes poderiam demonstrar a associação da sobrecarga ao desenvolvimento das múltiplas fraturas por estresse.

Múltiplas fraturas por estresse em mulheres atletas praticantes de triátlon são raras. A presença de fatores de risco como nutrição inadequada, comportamento bulímico e sobrecarga de treino podem associar-se à ocorrência. Identificar estes fatores é primordial para o tratamento das lesões, e prevenção secundária efetiva na prática do triátlon.