Cervical Myelopathy Secondary to Gout: Case Report.

Gout is a crystalline arthropathy frequent in the population, but gouty spondyloarthropathy, also called axial gout, is uncommon. The current case report presents a rare case of cervical myelopathy secondary to axial gout. A 50-year-old female patient, without previous pathologies, presented with loss of strength, altered sensitivity, and pyramidal release for 2 years. The computed tomography showed a lytic image in the spinous process of C7, and signs of myelopathy with myelomalacia on magnetic resonance imaging of the cervical spine. After the surgical procedure and biopsy of the material, the diagnosis was gout, and treatment for the pathology was started, with complete improvement of the condition. The diagnosis of axial gout should be included in the spectrum of the differential diagnosis of diseases that affect the spine. Although gouty spondyloarthritis (or spondylitis) is uncommon, there is an underestimated occurrence due to the lack of investigation of the cases. The early diagnosis and treatment of the pathology can prevent patients from presenting complications of the disease, as reported in the present study. Sociedade Brasileira de Ortopedia e Traumatologia. This is an open access article published by Thieme under the terms of the Creative Commons Attribution-NonDerivative-NonCommercial License, permitting copying and reproduction so long as the original work is given appropriate credit. Contents may not be used for commercial purposes, or adapted, remixed, transformed or built upon. ( https://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/ ).

Introduction

Gout is the most frequent crystalline arthropathy, with an overall prevalence of 0.08%, and it primarily affects males after the fifth decade of life. However, gouty spondyloarthropathy (GS) is uncommon and mimics a variety of diseases that affect the spine, representing a challenge for its diagnosis in clinical practice. 1 2 3

Gouty spondyloarthropathy, also called axial gout or spinal gout, was described in 1950 by Kersley et al, 4 and Kosoff et al. (1953) were the pioneers in reporting gout myelopathy. 5 Axial gout is an uncommon manifestation of this disease, with a broad spectrum of clinical manifestation of the disease, ranging from asymptomatic to severe compression of nervous structures, with paraplegia or tetraparesis. 1 The objective of the present clinical case report is to present the involvement of the spine in gout accompanied by information about this unusual manifestation of the disease, which should be considered in the differential diagnosis.

The study was approved by the institutional research ethics committee under the number CAAE 19635119.8.0000.5440.

Case Report

A 50-year-old female patient was admitted complaining of cervical pain radiating to the upper limbs, and paresthesia in the C6 and C7 dermatome. She reported frequent falls and difficulty in walking for 2 years. Physical examination revealed bilateral weakness of the upper limbs with grade four muscle strength, according to the Medical Research Council (MRC) scale, and with greater involvement of the C6 and C7 myotomes. Hoffmann e Babinski signs were positive on both sides.

The laboratory exams of the preoperative routine showed no changes and no diagnostic hypothesis could be elaborated to clarify the lytic lesions of the posterior elements of C7 ( Figure 1 ). The magnetic resonance exam of the cervical spine showed spinal canal stenosis, mainly in the C6 to C7 levels ( Figure 2 ).

Fig. 1

(A) Profile radiograph of the cervical spine showing degenerative changes in the vertebral segments and anterior displacement of C6. (B) Computed tomography showing lytic lesion of the C7 spinous process in the sagittal section (yellow arrow). (C) Axial section of the computed tomography showing multiple lytic lesions in the posterior elements of C7. (yellow arrow).

Fig. 2

(A) Magnetic resonance imaging showing C6/C7 cervical stenosis, lytic lesions with an area of inflammatory tissue in the spinous process, and C7 lamina. (B) Axial T2-weighted magnetic resonance imaging showing spinal cord stenosis.

The posterior approach of the cervical spine was performed to allow the stabilization and posterior decompression of the cervical spine, and to allow access to the posterior elements of C7 to obtain the material for the anatomopathological examination. The C4 to T1 arthrodesis and posterior fixation were performed, associated with C5to C7 laminectomy. The spinous process and the C7 arch, which presented the lytic lesion, were referred for anatomopathological examination for diagnostic investigation ( Figure 3 ).

Fig. 3

Postoperative radiographs, (A) Anteroposterior, (B) Profile.

In the postoperative period, the patient showed significant improvement in the cervical pain and neurological symptoms, with good evolution of the surgical wound, without general or specific complications related to the surgical procedure performed.

On macroscopic examination, the C7 lesion was composed of brownish and soft tissue, and the histological sections stained by hematoxylin and eosin (HE) showed that the bone tissue did not present histological changes. Furthermore, we observed an adjacent portion of synovial tissue with villous hyperplasia, mild lymphocytic inflammatory infiltrate, and urate deposits surrounded by histiocytes and giant foreign body cells, compatible with the diagnosis of gouty synovitis ( Figure 4 ).

Fig. 4

Histological section stained with hematoxylin and eosin showing hyperplastic synovial tissue with lymphohistiocytic inflammatory infiltrate (A). In greater magnification (B), small deposits of amorphous material can be seen (**), indicative of the presence of urate (the crystals are dissolved in the process of fixation and coloring), surrounded by epithelioid macrophages (short arrow) and multinucleated giant cells (long arrow).

After the result of the anatomopathological exam indicating the diagnosis of gout, complementary exams specific for this disease were performed, and the treatment started with the administration of Allopurinol, 300 mg/day, associated with the appropriate diet. The patient had a good evolution of the pain symptoms related to gout, and the evolution of the results of the tests performed during the follow-up showed a decrease in the values of serum uric acid ( Table 1 ).

Table 1

Laboratory test values during outpatient follow-up

	1 st collection	2 nd collection	3 rd collection	4 th collection
Serum uric acid	15.5 mg/dL	8.2 mg/dL	9.7 mg/dL	3.2 mg/dL
Urea		35.7 mg/dL	35.8 mg/dL	31.4 mg/dL
Creatinine	1.0 mg/dL	1.1 mg/dL	1.2 mg/dL	1.0 mg/dL
GTO			23 U/L	23 U/L
GPT			18 U/L	19 U/L

Abbreviations: GTO, glutamic-oxaloacetic transaminase; GPT, glutamic-pyruvic transaminase.

Discussion

Axial gout is an unusual manifestation of gouty arthritis, but clinical case reports exceed the 100, indicating that its occurrence may be underestimated. 1 The diagnosis of axial gout of the patient we are reporting was due to the neurological symptoms she had and to the anatomopathological examination, as there was no clinical evidence of the disease. Axial gout may be more frequent than we consider, and only patients with symptoms have been considered in case reports. 1 6 7 Ninety-eight percent of the patients analyzed in an axial gout review article had neurological symptoms, 1 and the prospective radiological study of patients with gout, showed erosive lesions in the spine in asymptomatic patients. 8

Male patients with an average age around 60 years have been the most affected by axial gout, 1 contrasting with the patient we report. However, the patient had an increase in uric acid, which is reported in about 69.6% of patients with gout. 1

All segments of the spine have been affected by axial gout, with the lumbar spine being the most frequent (58.4%). The cervical location, which was observed in our patient, corresponds to the second segment in frequency and is reported in 24.8% of patients. Any spinal structure can be affected, as well as adjacent tissues. 1

The neurological symptoms observed in this patient agree with most reports, in which 77.9% of the patients had neurological symptoms that were associated with pain in the affected segment of the spine. Radiculopathy is the most frequent symptom, reported in 34.5% of patients, followed by neurogenic claudication (20.4%). 1

Radiological findings are compatible with changes in osteoarthritis. 9 Although unclear, the mechanisms associated with axial gout have been considered similar to what occurs in the peripheral condition, in which pH, temperature, trauma, and degeneration of the joints are involved in the deposition of crystals. 9 Radiological changes can vary from soft-tissue edema to bone-tissue erosion. 9 The lytic lesion observed in our patient, with the characteristics of the computed tomography and magnetic resonance images, are typical in this patients with gout but do not allow the diagnosis to be made. These lesions allow only the presumption of the diagnosis, which can be confirmed only with the histopathological examination, as occurred with our patient. Histopathological examination is essential for the definitive diagnosis and exclusion of other diseases that may present a similar image. 1 The collection of material for histopathological examination can be done through puncture or by direct excision during treatment in patients who have neurological deficits and need surgical treatment. However, a thorough clinical, laboratory and radiographic evaluation must precede this step.

The histological characteristic of gout is the deposits of sodium urate surrounded by a variable granulomatous reaction of foreign body type. Urate crystals, which are brown in color, are visible in tissues fixed in alcohol. Fixing in formalin combined with the use of routine aqueous dyes, however, dissolves the crystals, leaving only a typical amorphous protein matrix, grayish with discrete eosinophilic streaks. 10

Vertebral involvement can be the initial manifestation of gout, and it should be included in the differential diagnosis, especially in patients who have lytic bone lesions with the characteristics previously described.

The clinical case we reported did not have a previous history of gout, and the disease was diagnosed by histopathological examination, resulting from the treatment performed to improve the neurological deficit, because the patient had no symptoms or previous diagnosis of gout.

The diagnosis of gout should be included in the spectrum of the differential diagnosis of diseases that affect the spine, and the treatment of the disease must be carried out together with the treatment of the disease of the spine to avoid the problems caused by gout. 1 4 6 9

Introdução

A gota é a artropatia cristalina mais frequente, com prevalência global de 0,08%, e acomete prefrencialmente o sexo masculino após a quinta década de vida. No entanto, a espondiloartropatia gotosa (EG) é incomum e mimetiza uma variedade de doenças que acometem a coluna vertebral, representando desafio para o seu diagnóstico na prática clínica. 1 2 3

A EG, também denominada de de gota axial ou da coluna vertebral, foi descrita em 1950 por Kersley et al., 4 e Kosoff et al. (1953) foram os pioneiros no relato da mielopatia por gota. 5 A gota axial é uma manifestação incomum dessa doença, com amplo espectro de manifestação clínica da doença, variando desde a forma assintomática até quadros graves de compressão das estruturas nervosas com paraplegia ou tetraparesia. 1 O objetivo desse relato de caso clínico é apresentar o acometimento da coluna vertebral na gota acompanhado de informações acerca dessa manifestação incomum da doença, que deve ser considerada no diagnóstico diferencial.

O estudo foi aprovado pela comissão institucional de ética em pesquisa sob o número CAAE 19635119.8.0000.5440.

Relato do Caso

Uma paciente de 50 anos, do sexo feminino, foi admitida com queixa de dor cervical com irradiação para membros superiores e parestesia no dermátomo de C6 e C7. Relatava quedas frequentes e dificuldade para deambular há 2 anos. O exame físico revelou fraqueza bilateral dos membros superiores, com força muscular grau quatro de acordo com a escala do Medical Research Council (MRC), e com maior acometimento dos miótomos C6 e C7. Os sinais de Hoffmann e Babinski eram positivos em ambos os lados.

Os exames laboratoriais da rotina pré-operatória não apresentavam alteração e nenhuma hipótese diagnóstica pôde ser realizada para esclarecimento das lesões líticas dos elementos posteriores de C7 ( Figura 1 ). O exame de ressonância magnética da coluna cervical apresentava estenose do canal medular, principalmente nos níveis de C6 a C7 ( Figura 2 ).

Fig. 1

(A) Radiografia em perfil da coluna cervical evidenciando alterações degenerativas dos segmentos vertebrais e deslocamento anterior de C6. (B) Tomografia computadorizada evidenciando lesão lítica do processo espinhoso C7 no corte sagital (seta amarela). (C) Corte axial da tomografia computadorizada evidenciando múltiplas lesões líticas nos elementos posteriores de C7. (seta amarela).

Fig. 2

(A) Ressonância magnética evidenciando estenose cervical C6/C7, lesões líticas com área de tecido inflamatório no processo espinhoso e lâmina de C7. (B) Corte axial da ressonância magnética ponderada em T2 evidenciando a estenose do canal medular.

A abordagem posterior da coluna cervical foi realizada para permitir a estabilização e descompressão posterior da coluna cervical e acesso aos elementos posteriores de C7 para a obtenção do material para o exame anatomopatológico. Foram realizados a artrodese e a fixação posterior de C4 a T1 associados com a laminectomia de C5 a C7. O processo espinhoso e o arco de C7, que apresentavam a lesão lítica, foram encaminhados para exame anatomopatológico para investigação diagnóstica ( Figura 3 ).

Fig. 3

Radiografias do pós-operatório, (A) Anteroposterior, (B) Perfil.

No período pós-operatório a paciente apresentou melhora significativa da dor cervical e sintomas neurológicos, com boa evolução da ferida cirúrgica, sem complicações gerais ou específicas relacionadas com o procedimento cirúrgico realizado.

Ao exame macroscópico, a lesão de C7 era composta por tecido acastanhado e macio, e os cortes histológicos corados por hematoxilina e eosina (HE) mostraram que o tecido ósseo não apresentava alterações histológicas. Foram ainda observados uma porção adjacente de tecido sinovial com hiperplasia vilosa, infiltrado inflamatório linfocítico leve e depósitos de urato circundado por histiócitos e céluas gigantes de corpo estranho, compatíveis com o diagnóstico de sinovite gotosa ( Figura 4 ).

Fig. 4

Corte histológico corado com hematoxilina e eosina evidenciando tecido sinovial hiperplásico com infiltrado inflamatório linfo-histiocitário (A). Em maior ampliação (B), notam-se diminutos depósitos de material amorfo (**) indicativo da presença de urato (os cristais são dissolvidos no processo de fixação e coloração), circundados por macrófagos epitelioides (seta curta) e células gigantes multinucleadas (seta comprida).

Após o resultado do exame anatomopatológico indicando o diagnóstico de gota, foram realizados os exames complementares específicos para essa doença, e o tratamento foi iniciado com a administração de Alupurinol, 300 mg/dia, associada com a dieta apropriada. A paciente apresentou boa evolução dos sintomas álgicos relacionados com a gota, e a evolução do resultado dos exames realizados durante o seguimento mostrou queda dos valores do ácido úrico sérico ( Tabela 1 ).

Tabela 1

Valores dos exames laboratoriais durante seguimento ambulatorial

	1 ° coleta	2° coleta	3° coleta	4° coleta
Ácido úrico sérico	15,5 mg/dL	8,2 mg/dL	9,7 mg/dL	3,2 mg/dL
Ureia		35,7 mg/dL	35,8 mg/dL	31,4 mg/dL
Creatinina	1,0 mg/dL	1,1 mg/dL	1,2 mg/dL	1,0 mg/dL
TGO			23 U/L	23 U/L
TGP			18 U/L	19 U/L

Abbreviations: TGO, transaminase glutâmico-oxalacética; TGP, transaminase glutâmico-pirúvica.

Discussão

A gota axial é uma manifestação incomum da artrite gotosa, mas os relatos de casos clínicos ultrapassam a primeira centena, indicando que a sua ocorrência possa ser subestimada. 1 O diagnóstico de gota axial da paciente que estamos relatando ocorreu devido aos sintomas neurológicos que ela apresentava e à realização do exame anatomopatológico, pois não existiam evidências clínicas da doença. A gota axial pode ser mais frequente do que consideramos, e somente os pacientes com sintomas têm sido considerados nos relatos de casos. 1 6 7 Noventa e oito por cento dos pacientes analisados em um artigo de revisão de gota axial apresentavam sintomas neurológicos, 1 e o estudo radiológico prospectivo de pacientes com gota evidenciou lesões erosivas na coluna vertebral em pacientes assintomáticos. 8

Os pacientes do sexo masculino e com a média de idade ao redor dos 60 anos de idade têm sido os mais acometidos pela gota axial, 1 contrastando com a paciente que relatamos. No entanto, a paciente apresentava aumento do ácido úrico, que é relatado em cerca de 69,6% dos pacientes com gota. 1

Todos os segmentos da coluna vertebral têm sido acometidos pela gota axial, sendo a coluna lombar a mais frequente (58,4%). A localização cervical, que foi a observada em nossa paciente, corresponde ao segundo segmento em frequência, e foi relatado em 24,8% dos pacientes. Qualquer estrutura da coluna vertebral pode ser afetada, bem como os tecidos adjacentes. 1

Os sintomas neurológicos observados nessa paciente estão de acordo com a maioria dos relatos, nos quais 77,9% dos pacientes apresentavam sintomas neurológicos, que estavam associados com dor no segmento acometido da coluna vertebral. A radiculopatia é o sintoma mais frequente, e é relatada em 34,5% dos pacientes, seguida de claudicação neurogênica (20,4%). 1

Os achados radiológicos são compatíveis com as alterações da osteoartrite. 9 Apesar de não esclarecidos, os mecanismos associados com a gota axial têm sido considerados semelhantes ao que ocorre no quadro periférico, no qual o pH, temperatura, trauma, e a degeneração das articulações estão envolvidos no depósito dos cristais. 9 As alterações radiológicas podem variar desde o edema dos tecidos moles até a erosão do tecido ósseo. 9 As lesões líticas observadas em nossa paciente, com as características da imagem da tomografia computadorizada e ressonância magnética, são típicas em pacientes com gota, mas não permitem a realização do diagnóstico. Essas lesões permitem apenas a presunção do diagnóstico, que pode ser confirmado apenas com o exame histopatológico, como ocorreu com a nossa paciente. O exame histopatológico é fundamental para o diagnóstico definitivo e exclusão de outras doenças que podem apresentar imagem semelhante. 1 A obtenção do material para o exame histopatológico pode ser obtida por meio da punção ou pela excisão direta durante o tratamento nos pacientes que apresentam déficit neurológico e necessitam do tratamento cirúrgico. No entanto, a avaliação clínica, laboratorial e radiográfica minuciosa deve preceder essa etapa.

A característica histológica da gota são os depósitos de urato de sódio circundados por variável reação granulomatosa do tipo corpo estranho. Os cristais de urato, que têm cor marrom, são visíveis nos tecidos fixados em álcool. A fixação em formalina combinada ao uso dos corantes aquosos rotineiros, no entanto, dissolve os cristais, restando apenas uma matriz proteica amorfa típica, acinzentada, e com discretas estrias eosinofílicas. 10

O acometimento vertebral pode ser a manifestação inicial da gota, e deve ser incluído no diagnóstico diferencial, especialmente nos pacientes que apresentam lesão lítica óssea com as características anteriormente descritas.

O caso clínico que relatamos não apresentava história prévia de gota, e o diagnóstico da doença foi realizado pelo exame histopatológico, oriundo do tratamento realizado para a melhora do déficit neurológico, pois a paciente não apresentava sintomas ou diagnóstico prévio de gota.

O diagnóstico de gota deve ser incluído no espectro do diagnóstico diferencial das doenças que acometem a coluna vertebral, e o tratamento da doença deve ser realizado juntamente com o tratamento da doença da coluna vertebral para evitar os problemas ocasionados pela gota. 1 4 6 9