Literature DB >> 26100594

[Pathologic aerophagia: a rare cause of chronic abdominal distension].

Lisieux Eyer de Jesus1, Ana Beatriz C S S Cestari2, Orli Carvalho da Silva Filho2, Marcia Antunes Fernandes2, Livia Honorato Firme2.   

Abstract

OBJECTIVE: To describe an adolescent with pathologic aerophagia, a rare condition caused by excessive and inappropriate swallowing of air and to review its treatment and differential diagnoses. CASE DESCRIPTION: An 11 year-old mentally impaired blind girl presenting serious behavior problems and severe developmental delay with abdominal distension from the last 8 months. Her past history included a Nissen fundoplication. Abdominal CT and abdominal radiographs showed diffuse gas distension of the small bowel and colon. Hirschsprung's disease was excluded. The distention was minimal at the moment the child awoke and maximal at evening, and persisted after control of constipation. Audible repetitive and frequent movements of air swallowing were observed. The diagnosis of pathologic aerophagia associated to obsessive compulsive disorder and developmental delay was made, but pharmacological treatment was unsuccessful. The patient was submitted to an endoscopic gastrostomy, permanently opened and elevated relative to the stomach. The distention was resolved, while maintaining oral nutrition COMMENTS: Pathologic aerophagia is a rare self-limiting condition in normal children exposed to high levels of stress and may be a persisting problem in children with psychiatric or neurologic disease. In this last group, the disease may cause serious complications. Pharmacological and behavioral treatments are ill-defined. Severe cases may demand surgical strategies, mainly decompressive gastrostomy.
Copyright © 2015 Sociedade de Pediatria de São Paulo. Publicado por Elsevier Editora Ltda. All rights reserved.

Entities:  

Keywords:  Aerofagia; Aerophagy; Distensão patológica; Esvaziamento gástrico; Gastric emptying; Pathologic dilatation

Mesh:

Year:  2015        PMID: 26100594      PMCID: PMC4620966          DOI: 10.1016/j.rpped.2015.01.003

Source DB:  PubMed          Journal:  Rev Paul Pediatr        ISSN: 0103-0582


Introduction

Pathologic aerophagia, caused by excessive and inappropriate swallowing of air, is a rare condition in clinical Pediatrics. The disease affects mainly normal children dealing with stress situations, but approximately a quarter present severe psychiatric and/or neurologic problems. Differential diagnosis primarily involves other gastrointestinal dysfunctional syndromes. We describe herein a case of severe pathologic aerophagia in a school-aged mentally impaired child and review the literature on the theme.

Case description

An 11-year-old mentally impaired girl was transferred from another hospital to the Pediatric ward of Antonio Pedro University Hospital, Rio de Janeiro, Brazil, to be investigated for possible aganglionic megacolon. The girl was blind, presented serious behavior problems and severe developmental delay and was unable to cooperate with anamnesis and physical examination. Her mother recalled a history of abdominal distension only from the last 8 months, unresponsive to repetitive enemas and associated with pain crises that demanded repetitive consultations to Pediatric emergency services. Moderate constipation was noted since the girl was a toddler and dealt with by occasional usage of oral laxatives. Appetite was preserved during the crises and there were no signs of gastric dysfunction, retching or vomiting. Her physical examination showed a seriously undernourished prepubertal girl −14.5 kg (<5th percentile of World Health Organization growth curve);1 102cm (<5th percentile of World Health Organization growth curve)1, with severe diffuse abdominal distension (abdominal circumference 76cm at the level of the umbilicus) (Fig. 1). Peristalsis was normal. There were no palpable masses or abdominal pain. Anal and rectal examination demonstrated a normotonic topic anus. The rectum was full of solid feces.
Figure 1

Severe abdominal distension, causing limitation of thoracic expansion. Abdominal scar corresponds to previous gastrostomy site. Notice scarring on the hand, due to repetitive biting.

Neuropsychiatric evaluation confirmed severe developmental delay and disproportionate aggressiveness toward the medical team. Several repetitive stereotyped movements (repetitive biting of the hands, moving the thorax forward and backwards and agitating a chatterbox) were observed. The patient was in chronic use of pericyazine (8 mg in the morning and 10 mg at night) that was gradually withdrawn during admission. The child was born prematurely after a twin gestation. She presented congenital cataract and was submitted to a fundoplication and gastrostomy at 3 months old to treat swallowing problems, repetitive aspiration and symptomatic gastroesophageal reflux. After a difficult perinatal period the patient was abandoned by the mother and institutionalized. Her gastrostomy was taken off and she was then orally fed. The girl was adopted at 2-years-old, together with two other neurologically impaired children. The family already had other natural children and the father is wheelchair-bound. An abdominal CT and several abdominal radiographs showed diffuse gas distension of the small bowel and colon (Fig. 2).
Figure 2

Diffuse and severe gas distension, attaining small intestine and colon.

Her constipation was controlled with daily enemas for 15 days, after which the girl evacuated spontaneously daily. A rectal biopsy excluded Hirschsprung's disease. Clinical observation demonstrated that her distension was minimal at the moment the child awoke in the morning (mean abdominal circumference of 68cm) and maximal at evening (mean abdominal of circumference 74cm). Audible repetitive and frequent movements of air swallowing were observed. To test the hypothesis of pathologic aerophagia in a patient incapable of burping, her abdominal perimeter was measured (76cm) and a nasogastric catheter was installed and opened for 24 h. At the end of the period, her abdominal perimeter was 61cm. A few hours after taking off the catheter her abdominal perimeter reached 78cm. Departing from the diagnosis of pathologic aerophagia associated to obsessive-compulsive disorder and developmental delay, treatment with risperidone 1.5mg/day (0.5mg in the morning and 1.0mg at night) for 3 weeks was unsuccessful. The usage of oral carbon was considered unpractical. The child was submitted to an endoscopic gastrostomy without complications. The family was taught to maintain the gastrostomy opened and elevated >30cm relative to the stomach as frequently as possible, to allow the elimination of swallowed air, avoid the loss of gastric secretions and at the same time enable normal oral nutrition. This was possible by using an elongating device connected to the gastrostomy tube and fixed to the anterior thoracic wall in a superior direction when the child was sitting or standing, during the day, and the chronic abdominal distension resolved. The child, however, maintained the repetitive swallowing movements. At the moment of this report, the family reports constant drainage of air from the gastrostomy and recurrence of the abdominal distension whenever the gastrostomy stays closed for a long period. Chronic constipation did not recur. The girl stays under psychotherapy treatment and social services supervision.

Discussion

In children, 70% of the bowel gas comes from swallowed air.2 The radiological expression of aerophagia is the presence of gas throughout the small bowel, which is physiologic in newborns and infants, but limited to specific situations in older children. Rome criteria defined pathological aerophagia as air swallowing causing abdominal distension and/or repetitive flatulence/belching, present for >12 weeks in a year. This standard may be problematic in mentally impaired children presenting constipation and previously submitted to fundoplication, both of which are common in this population. Those patients are frequently unable to burp and rectal fecal masses limit the elimination of flatus. Only our patient and two others reported cases3 , 4 have been previously submitted to fundoplications, which may have exaggerated their pathological aerophagia, due to the impossibility of burping and belching. Most patients with pathological aerophagia are school-aged children and adolescents. The disease is rare and chronic: almost half of the patients present symptoms for ≥1 year at the time of diagnosis. Psychiatric diseases attain 1/4 of pathological aerophagia cases, mostly mental retardation, autism and Rett syndrome.5Although pathological aerophagia is rare, 8.8% of institutionalized mentally impaired children present aerophagia.2Pathological aerophagia may represent the more severe spectrum of aerophagia in this specific population and underreporting is possible. There are no data about the incidence of pathological aerophagia in the normal pediatric population. Most children without previous psychiatric diagnoses that present pathological aerophagia are dealing with acute stress situations (e.g. school entrance, birth of siblings, divorce of parents, hospital admission). In those cases pathological aerophagia tends to disappear as the stressful situation resolves, but language and/or behavior problems are common, together with obvious signs of anxiety. In some patients pathological aerophagia is simply substituted by some other expression of anxiety.6 Some specialists even associate pathological aerophagia to self-destructing behavior. Mentally impaired children also suffer from anxiety, but its manifestations may be atypical and more difficult to detect and to treat in this population. Pathological aerophagia may complicate with volvulus, intestinal necrosis/perforation and even death.3 , 7 , 8 All reported surgical complications attained mentally impaired patients. Van der Kolk et al. describe nine severely retarded institutionalized adults with severe surgical complications (gastric perforation, gastric necrosis and volvulus, one death), which presented pathological aerophagia from childhood. Those authors suggest that untreated pathological aerophagia in neurologically impaired children may persist after maturity and lead to serious complications in the long-term, which may be prevented by the insertion of a gastrostomy.9 The disease might be caused either by psychogenic myoclonus-like air swallowing movements (as we observed in our index patient) or by repetitive reflex air swallowing movements due to paroxysmal openings of the upper esophageal sphincter in mentally impaired patients. Pathological aerophagia patients normally present to the doctor because of severe persistent abdominal distension, typically minimal when the patient awakes in the morning (due to less air swallowing during sleep and elimination of flatus during the night period) and maximal at late evening. Associated abdominal pain is frequent. Belching/burping is also common. Audible air swallowing sounds are pathognomonic of the condition. Associated functional intestinal disorders have been reported, mainly constipation.6Occasionally there is some degree of respiratory restriction due to extreme abdominal distension. An abdominal radiograph shows gastric and diffuse intestinal distension, including small bowel, without signs of intestinal obstruction. Fluoroscopy may demonstrate the typical swallowing movements and abnormal pharyngoesophageal coordination.10 The differential diagnosis is with functional gastrointestinal problems (chronic intestinal pseudoobstruction, severe constipation, Hirschsprung's disease), malabsorption syndromes, anatomical intestinal obstruction and tracheoesophageal fistulae. Gas bloat syndrome may be considered in patients who had a previous fundoplication. The diagnosis of pathological aerophagia is rare and depends on clinical awareness. The exclusion of other conditions may demand complex complementary exams and delay treatment. In our case, the diagnosis was based on exclusion of intestinal muscular or neuronal abnormalities by biopsy, persistence of symptoms after control of constipation and presence of large quantities of air in the small intestine, without radiologic signs of intestinal obstruction (which exclude intestinal pseudoobstruction). Little information concerning treatment of pathological aerophagia is available, with a very low level of evidence. Various pharmacological treatments have been suggested. Simethicone and anti-spasmodics can be tried, with low effectivity. Oral carbon tablets as air absorbents have been used, but their dosages and efficacy are unclear.6 , 11 In the context of the good results of benzodiazepines to treat myoclonus-like syndromes and the observation that low dose intravenous clonazepan can abolish the pathological swallowing movements in pathological aerophagia patients, Hwang et al. prospectively treated 15 mentally impaired children with pathological aerophagia with a low oral dose of clonazepan (0.025mg/kg/day in two doses, slowly augmented to 0.1mg/kg/day as needed) for 4 months (or for a month after the patient was asymptomatic). The drug was slowly tapered off. No serious side effects were observed. When compared to a control group treated with only reassurance (n=7), 67% of the clonazepan group and 14% of the reassurance group resolved the symptoms (p=0.032), both without recurrence.10 The effect of clonazepan may be centrally mediated, due to control of anxiety or affect directly the pathological mechanism that triggers the repetitive swallowing movements. Behavioral/psychological therapy may be tried, but the efficacy is questionable in mentally impaired patients. Reassurance/psychotherapy was efficient in half of the cases treated by Delapetriere et al.6 In our child, we tried specific pharmacological treatment for obsessive/compulsive disorder without success. Phonoaudiologic treatment has been successfully tried in 3/13 patients6 but is not an option in cases of serious psychiatric disease and/or cognitive deficit. In our patient speech therapists judged that reconditioning was not possible. Decompression with a nasogastric tube can be used in cases of acute distension. Surgical treatments are rarely needed, almost exclusively in mentally impaired patients. Gastrostomy is the most frequent proposal, but may not always be effective, as in the cases of Fukuzawa and Gauderer.3 , 12Recently Fukuzawa et al.3 proposed an esophagogastric separation and an abdominal esophageal decompressive stoma to treat two severely affected patients unresponsive to gastrostomy (both previously complicated with volvulus and necrosis). In conclusion, pathological aerophagia is a rare condition that occurs in normal children exposed to high levels of stress, for whom the disease is normally self-limited, or in children with psychiatric or neurologic disease. In this last group, the disease may persist and cause serious complications. Pharmacological and behavioral treatments are ill-defined and their success is doubtful. Severe cases may demand surgical strategies, mainly decompressive gastrostomy.

Introdução

A aerofagia patológica, causada por excessiva e inadequada deglutição de ar, é uma condição rara em pediatria clínica. A doença afeta principalmente crianças normais que lidam com situações de estresse, mas aproximadamente 25% dos pacientes apresentam problemas psiquiátricos e/ou neurológicos graves. O diagnóstico diferencial envolve principalmente outras síndromes disfuncionais gastrointestinais. Descrevemos aqui um caso de aerofagia patológica grave em uma criança em idade escolar com retardo mental, bem como uma revisão da literatura sobre o tema.

Descrição do caso

Criança de 11 anos com retardo mental, do sexo feminino, foi transferida de outro hospital para a Enfermaria de Pediatria do Hospital Universitário Antonio Pedro, Rio de Janeiro, Brasil, para investigação de possível megacólon agangliônico. A menina era cega, apresentava graves problemas de comportamento e atraso grave de desenvolvimento e não era capaz de cooperar com anamnese e exame físico. A mãe relatou um histórico de distensão abdominal apenas nos últimos oito meses que não respondia a enemas repetidos e associados a crises de dor que exigiam visitas repetitivas aos serviços de emergência pediátrica. Constipação moderada era observada desde a infância e era tratada pelo uso ocasional de laxantes orais. O apetite era preservado durante as crises e não havia sinais de disfunção gástrica, náusea ou vômito. O exame físico mostrou uma criança pré-púbere seriamente desnutrida, -14,5kg (< percentil 5 da curva de crescimento da Organização Mundial da Saúde),1 102cm (< percentil 5 da curva de crescimento da Organização Mundial da Saúde),1 com distensão abdominal grave e difusa (76cm de circunferência abdominal no nível da cicatriz umbilical) (fig. 1). Peristalse era normal. Não havia massas palpáveis ou dor abdominal. Exame anal e retal mostrou um ânus tópico normotônico. O reto estava cheio de fezes sólidas.
Figura 1

Distensão abdominal grave, que causava limitação da expansão torácica. Cicatriz abdominal corresponde ao local da gastrostomia anterior. Observe as cicatrizes na mão, devido à mordedura de repetição.

A avaliação neuropsiquiátrica confirmou atraso grave de desenvolvimento e agressividade desproporcional em relação à equipe médica. Vários movimentos repetitivos estereotipados (morder das mãos, mover o tórax para frente e para trás e agitar um chocalho). A paciente fazia uso crônico de periciazina (8mg de manhã e 10mg à noite), que foi gradualmente retirado durante a internação. A criança era o resultado de uma gestação gemelar, nascida prematuramente. Ela apresentou catarata congênita e havia sido submetida a uma gastrostomia e fundoplicatura aos três meses para tratar problemas de deglutição, aspiração repetitiva e refluxo gastroesofágico sintomático. Depois de um período perinatal difícil, a paciente foi abandonada pela mãe e institucionalizada. A gastrostomia foi removida e ela foi então alimentada por via oral. A menina foi adotada aos dois anos, com outras duas crianças com deficiência neurológica. A família já tinha outros filhos naturais e o pai está em cadeira de rodas. Tomografia computadorizada do abdômen e várias radiografias abdominais mostraram distensão difusa por presença de gás no intestino delgado e cólon (fig. 2).
Figura 2

Distensão abdominal causada por gases difusa e grave que atinge o intestino delgado e o cólon.

A constipação foi controlada com enemas diários por 15 dias, após os quais a criança evacuou espontaneamente diariamente. Uma biópsia retal excluiu a doença de Hirschsprung. A observação clínica demonstrou que a distensão era mínima quando a criança acordava de manhã (média de circunferência abdominal de 68cm) e máxima à noite (média de circunferência abdominal de 74cm). Foram observados movimentos sonoros, repetitivos e frequentes de deglutição de ar. Para testar a hipótese de aerofagia patológica em uma paciente incapaz de arrotar, seu perímetro abdominal foi medido (76cm) e uma sonda nasogástrica foi colocada e mantida aberta por 24 horas. No fim do período, o perímetro abdominal era de 61cm. Algumas horas após a remoção do cateter, seu perímetro abdominal alcançou 78cm. Partindo do diagnóstico de aerofagia patológica associada a transtorno obsessivo-compulsivo e atraso no desenvolvimento, o tratamento com risperidona 1,5mg/dia (0,5mg de manhã e 1mg à noite) por três semanas não teve sucesso. O uso de carbono oral foi considerado impraticável. A criança foi submetida a uma gastrostomia endoscópica, sem complicações. A família foi ensinada a manter a gastrostomia aberta e elevada >30cm em relação ao estômago, tão frequentemente quanto possível, para permitir a eliminação do ar engolido, evitar a perda de secreções gástricas e, ao mesmo tempo, permitir a nutrição oral normal. Isso foi possível com um dispositivo de alongamento ligado ao tubo da gastrostomia e fixado à parede torácica anterior em direção superior quando a criança estava sentada ou de pé, durante o dia, o que resolveu a distensão abdominal crônica. A criança, no entanto, manteve os movimentos repetitivos de deglutição. No momento do presente relato, a família relata drenagem constante de ar da gastrostomia e recorrência da distensão abdominal sempre que a gastrostomia permanece fechada por um longo período. A constipação crônica não se repetiu. A menina permanece sob tratamento psicoterápico e supervisão dos serviços sociais.

Discussão

Em crianças, 70% do gás intestinal é resultado da deglutição de ar.2 A expressão radiológica da aerofagia é a presença de gás em todo o intestino delgado, que é fisiológico em recém-nascidos e lactentes, mas limitado a situações específicas em crianças mais velhas. Os critérios de Roma definiram a aerofagia patológica como deglutição de ar que causa distensão abdominal e/ou flatulência/eructação repetitivas, presentes por mais de 12 semanas em um ano. Esse padrão pode ser problemático em crianças com retardo mental que apresentam constipação e foram previamente submetidas à fundoplicatura e ambos são comuns nessa população. Esses pacientes são frequentemente incapazes de arrotar e massas fecais retais limitam a eliminação de flatos. Somente a nossa paciente e outros dois casos relatados3 , 4 foram previamente submetidos a fundoplicaturas, o que pode ter aumentado a aerofagia patológica, devido à impossibilidade de arrotar. A maioria dos pacientes com aerofagia patológica é de crianças e adolescentes em idade escolar. A doença é rara e crônica; quase metade dos pacientes apresenta sintomas por ≥1 ano no momento do diagnóstico. Doenças psiquiátricas atingem 1/4 dos casos de aerofagia patológica, principalmente retardo mental, autismo e síndrome de Rett.5Embora a aerofagia patológica seja rara, 8,8% de crianças institucionalizadas com retardo mental apresentam aerofagia.2 A aerofagia patológica pode representar o espectro mais grave de aerofagia nessa população específica e é possível que haja subnotificação. Não existem dados sobre a incidência de aerofagia patológica na população pediátrica normal. A maioria das crianças sem diagnósticos psiquiátricos anteriores que apresentam aerofagia patológica está lidando com situações agudas de estresse (por exemplo, início do período escolar, nascimento de irmãos, divórcio dos pais, internação). Nesses casos, a aerofagia patológica tende a desaparecer à medida que a situação estressante é resolvida, mas problemas de linguagem e/ou comportamento são comuns, juntamente com sinais evidentes de ansiedade. Em alguns pacientes, aerofagia patológica é simplesmente substituída por outra expressão de ansiedade.6 Alguns especialistas até mesmo associam a aerofagia patológica ao comportamento autodestrutivo. Crianças com retardo mental também sofrem de ansiedade, mas suas manifestações podem ser atípicas e mais difíceis de detectar e tratar nessa população. A aerofagia patológica pode apresentar complicações tais como vólvulo, necrose/perfuração intestinal e até morte.3 , 7 , 8 Todas as complicações cirúrgicas relatadas foram relacionadas à pacientes com retardo mental. Van der Kolk et al. descreveram nove adultos com retardo mental grave, institucionalizados com graves complicações cirúrgicas (perfuração gástrica, necrose gástrica e vólvulo, com uma morte), que apresentavam aerofagia patológica desde a infância. Esses autores sugerem que a aerofagia patológica não tratada em crianças com deficiência neurológica pode persistir após a maturidade e levar a sérias complicações em longo prazo, que podem ser evitadas por meio da inserção de uma gastrostomia.9 Acredita-se que a doença seja causada por movimentos psicogênicos de deglutição de ar semelhante à mioclono (como observamos em nosso paciente índice) ou por movimentos repetitivos de deglutição de ar reflexo devido à abertura paroxística do esfíncter superior do esôfago em pacientes com retardo mental. Pacientes com aerofagia patológica normalmente buscam ajuda médica devido à grave distensão abdominal, persistente, geralmente mínima quando o paciente acorda de manhã (devido à menor ingestão de ar durante o sono e eliminação de flatos durante o período noturno) e máxima no fim da noite. Dor abdominal associada é frequente. Eructações também são comuns. Sons audíveis de deglutição de ar são patognomônicos da doença. Distúrbios intestinais funcionais associados têm sido relatados, principalmente constipação.6 Ocasionalmente, há algum grau de restrição respiratória devido à extrema distensão abdominal. A radiografia abdominal mostra distensão intestinal gástrica difusa, incluindo intestino delgado, sem sinais de obstrução intestinal. A fluoroscopia pode demonstrar os típicos movimentos de deglutição e coordenação faringoesofágica anormal.10 O diagnóstico diferencial é feito com distúrbios funcionais gastrointestinais (pseudo-obstrução intestinal crônica, constipação grave, doença de Hirschsprung), síndromes de má absorção, obstrução intestinal anatômica e fístulas traqueoesofágicas. Síndrome da dilatação abdominal pode ser considerada em pacientes que foram submetidos à fundoplicatura anterior. O diagnóstico de aerofagia patológica é raro e depende da percepção clínica. A exclusão de outras condições pode exigir exames complementares complexos e atraso no tratamento. Em nosso caso, o diagnóstico foi baseado na exclusão de anormalidades musculares ou neuronais intestinais por meio de biópsia, a persistência dos sintomas após o controle da constipação e a presença de grandes quantidades de ar no intestino delgado, sem sinais radiológicos de obstrução intestinal (que excluem a pseudo-obstrução intestinal). Há pouca informação disponível sobre o tratamento de aerofagia patológica, com um nível muito baixo de evidência. Vários tratamentos farmacológicos têm sido sugeridos. Simeticona e antiespasmódicos podem ser tentados, com baixa efetividade. Comprimidos de carbono oral como absorventes de ar têm sido usados, mas sua dosagem e eficácia são nucleares.6 , 11 Observando os bons resultados das benzodiazepinas para tratar síndromes similares a mioclono e a observação de que uma dose intravenosa baixa de clonazepam pode abolir os movimentos patológicos de deglutição em pacientes com aerofagia patológica, Hwang et al. prospectivamente trataram 15 crianças com retardo mental e aerofagia patológica com uma dose oral baixa de clonazepam (0,025mg/kg/dia em duas doses, lentamente aumentada para 0,1mg/kg/dia, conforme necessário) por quatro meses (ou por um mês após o paciente estar assintomático). O medicamento foi lentamente descontinuado. Não foram observados efeitos colaterais graves. Quando comparado com um grupo controle tratado apenas com reconfirmação (n=7), 67% do grupo clonazepam e 14% do grupo de reconfirmação tiveram os sintomas resolvidos (p=0,032), ambos sem recorrência.10 O efeito do clonazepam pode ser mediado centralmente, devido ao controle da ansiedade, ou afetar diretamente o mecanismo patológico que desencadeia os movimentos repetitivos de deglutição. Terapia comportamental/psicológica pode ser tentada, mas sua eficácia é questionável em pacientes com retardo mental. Reconfirmação/psicoterapia foi eficiente em metade dos casos tratados por Delapetriere et al.6No caso de nosso paciente, tentamos tratamento farmacológico específico para o transtorno obsessivo/compulsivo, sem sucesso. Tratamento fonoaudiológico foi experimentado com sucesso em 3/13 pacientes,6 mas não é uma opção em casos de doença psiquiátrica grave e/ou déficit cognitivo. Em nosso paciente, fonoaudiólogos decidiram que o recondicionamento não era possível. A descompressão com uma sonda nasogástrica pode ser usada em casos de distensão aguda. Os tratamentos cirúrgicos raramente são necessários e são usados quase que exclusivamente em pacientes com retardo mental. Gastrostomia é a proposta mais frequente, mas pode não ser sempre eficaz, como nos casos de Fukukawa e Gauderer.3 , 12 Recentemente Fukugawa et al.3 propuseram uma separação gastroesofágica e o uso de estoma descompressivo esofágico-abdominal para tratar dois pacientes graves que não responderam à gastrostomia (ambos previamente apresentavam complicação com vólvulo e necrose). Em conclusão, aerofagia patológica é uma condição rara que ocorre em crianças normais expostas a altos níveis de estresse, para as quais a doença é normalmente autolimitada, ou em crianças com doenças psiquiátricas ou neurológicas. Nesse último grupo, a doença pode persistir e causar sérias complicações. Os tratamentos farmacológicos e comportamentais ainda são mal definidos e seu sucesso é duvidoso. Os casos graves podem exigir estratégias cirúrgicas, principalmente gastrostomia descompressiva.
  12 in total

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